Parkin es una ubiquitina ligasa E3 de 465 aminoácidos , una proteína que en humanos y ratones está codificada por el gen PARK2 . [5] [6] Parkin juega un papel crítico en la ubiquitinación , el proceso por el cual las moléculas se marcan covalentemente con ubiquitina (Ub) y se dirigen hacia la degradación en proteasomas o lisosomas . La ubiquitinación implica la acción secuencial de tres enzimas. Primero, una enzima activadora de ubiquitina E1 se une a Ub inactiva en células eucariotas a través de un enlace tioéster y la moviliza en un proceso dependiente de ATP. Ub luego se transfiere a una enzima conjugadora de ubiquitina E2 antes de ser conjugada a la proteína objetivo a través de una ubiquitina ligasa E3. [7] Existe una multitud de ligasas E3, que difieren en estructura y especificidad de sustrato para permitir la orientación selectiva de proteínas a la degradación intracelular.
En particular, la parkina reconoce proteínas en la membrana externa de las mitocondrias tras una agresión celular y media la eliminación de las mitocondrias dañadas a través de mecanismos de autofagia y proteasoma. [8] La parkina también mejora la supervivencia celular al suprimir tanto la apoptosis dependiente como la independiente de las mitocondrias . Las mutaciones están asociadas con la disfunción mitocondrial, lo que conduce a la muerte neuronal en la enfermedad de Parkinson [9] y al metabolismo aberrante en la tumorigénesis . [10]
Estructura
Se desconoce la función precisa de la parkina; sin embargo, la proteína es un componente de un complejo de ubiquitina ligasa multiproteína E3 que, a su vez, forma parte del sistema ubiquitina-proteasoma que media la selección de proteínas para su degradación . [ cita requerida ] Se sabe que las mutaciones en este gen causan una forma familiar de la enfermedad de Parkinson conocida como enfermedad de Parkinson juvenil autosómica recesiva (AR-JP). Además, se describe que la parkina es necesaria para la mitofagia (autofagia de las mitocondrias).
Al igual que otros miembros de la familia RING-between-RING (RBR) de ligasas E3, parkin posee dos dominios de dedo RING y una región in-between-RING (IBR). RING1 forma el sitio de unión para la enzima conjugadora de Ub de E2, mientras que RING2 contiene el residuo de cisteína catalítica (Cys431) que escinde Ub de E2 y lo une transitoriamente a E3 a través de un enlace tioéster. [8] La transferencia de Ub es ayudada por los residuos vecinos histidina His433, que acepta un protón de Cys431 para activarlo, y glutamato Glu444, que está involucrado en la autoubiquitinación. [11] Juntos, estos forman la tríada catalítica , cuyo ensamblaje es necesario para la activación de parkin. [12] Parkin también contiene un dominio similar a Ub N-terminal (Ubl) para el reconocimiento de sustrato específico , un dominio RING0 único y una región represora (REP) que suprime tónicamente la actividad de la ligasa.
En condiciones de reposo, la conformación fuertemente enrollada de la parkina la vuelve inactiva, ya que el acceso al residuo catalítico RING2 está bloqueado estéricamente por RING0, mientras que el dominio de unión a E2 en RING1 está ocluido por Ubl y REP. [8] Los estímulos activadores interrumpen estas interacciones entre dominios e inducen a la parkina a colapsar a lo largo de la interfaz RING1-RING0. [12] El sitio activo de RING2 es atraído hacia E2-Ub unido a RING1, lo que facilita la formación del intermedio Ub-tioéster. La activación de la parkina requiere la fosforilación de la serina Ser65 en Ubl por la serina/treonina quinasa , PINK1 . La adición de un fosfato cargado desestabiliza las interacciones hidrofóbicas entre Ubl y las subregiones vecinas, lo que reduce los efectos autoinhibitorios de este dominio N-terminal. [13] Se descubrió que las mutaciones sin sentido de Ser65Ala eliminaban la unión de Ub-parkin mientras inhibían el reclutamiento de parkin a las mitocondrias dañadas. [14] PINK1 también fosforila Ub en Ser65, acelerando su descarga desde E2 y mejorando su afinidad por parkin. [13]
Aunque los cambios estructurales posteriores a la fosforilación son inciertos, la cristalización de parkin reveló un bolsillo catiónico en RING0 formado por los residuos de lisina y arginina Lys161, Arg163 y Lys211 que forman un supuesto sitio de unión de fosfato. [15] Considerando que RING0 es exclusivo de parkin y que su interfaz hidrofóbica con RING1 entierra Cys431 en parkin inactiva, [14] la orientación de Ub y/o Ubl fosforilada hacia este nicho de unión podría ser fundamental para desmantelar los complejos autoinhibitorios durante la activación de parkin.
Función
Mitofagia
Parkin juega un papel crucial en la mitofagia y la eliminación de especies reactivas de oxígeno . [16] La mitofagia es la eliminación de mitocondrias dañadas en autofagosomas , y depende de un ciclo de retroalimentación positiva que implica la acción sinérgica de parkin y PINK1. Después de un daño celular grave, la reducción del potencial de membrana mitocondrial impide la importación de PINK1 a la matriz mitocondrial y hace que se agregue en la membrana mitocondrial externa (OMM). [17] Parkin es reclutado a las mitocondrias después de la despolarización y fosforilado por PINK1, que simultáneamente fosforila Ub preconjugado a proteínas de membrana mitocondrial. La fosforilación de PINK1 y Ub facilita la activación de parkin y el ensamblaje adicional de cadenas mono y poli-Ub. [13] Considerando la proximidad de estas cadenas a PINK1, es probable que haya una mayor fosforilación de Ub en Ser65, potenciando la movilización de parkina y la ubiquitinación del sustrato en un ciclo de autorreforzamiento . [8]
Los sustratos de parkin incluyen las mitofusinas Mfn1 y Mfn2, que son grandes GTPasas que promueven la fusión de mitocondrias en complejos tubulares dinámicos que maximizan la eficiencia de la fosforilación oxidativa . [18] Sin embargo, tras el daño mitocondrial, es necesaria la degradación de las proteínas de fusión para separarlas de la red a través de la fisión mitocondrial y evitar la corrupción de las mitocondrias sanas. [19] Por lo tanto, la parkin es necesaria antes de la mitofagia, ya que ubiquitina Mfn1/2, etiquetándola para la degradación proteasomal. Los estudios proteómicos identificaron proteínas OMM adicionales como sustratos de parkin, incluida la proteína de fisión FIS, su adaptador TBC1D15 y las translocasas TOMM20 y TOMM70 que facilitan el movimiento de proteínas como PINK1 a través de OMM. [20] Miro (o RHOT1 / RHOT2 ) es una proteína OMM fundamental para el transporte axonal , y puede ser ubiquitinada y dirigida hacia la degradación proteasomal por parkin. [21] La degradación de Miro produjo una marcada disminución en la migración de mitocondrias comprometidas a lo largo de los axones de las neuronas del hipocampo del ratón , [22] lo que refuerza la importancia de la parkina en la segregación de las mitocondrias defectuosas de sus contrapartes funcionales y limita la propagación espacial de la disfunción mitocondrial, antes de la autofagia.
Durante la mitofagia, la parkina se dirige a VDAC1 , un canal aniónico dependiente de voltaje que sufre un cambio conformacional tras la despolarización de la membrana mitocondrial, exponiendo un dominio citosólico para la ubiquitinación. [17] El silenciamiento de la expresión de VDAC1 en células HeLa redujo significativamente el reclutamiento de parkina a las mitocondrias despolarizadas y su posterior eliminación, [23] destacando el papel crítico de VDAC1 como marcador selectivo de daño mitocondrial e instigador de la mitofagia. Después de la conjugación con Ub, la parkina recluta receptores de autofagia como p62, TAX1BP1 y CALCOCO2 , facilitando el ensamblaje de autofagosomas que digieren mitocondrias defectuosas. [20]
Supervivencia celular
A través de la activación de la señalización de NF-κB , la parkina mejora la supervivencia y protege a las células de la apoptosis inducida por estrés. Tras una agresión celular, la parkina activa la subunidad catalítica HOIP de otra ligasa E3 LUBAC. HOIP desencadena el ensamblaje de polímeros Ub lineales en el modulador esencial de NF-κB (NEMO), potenciando la transcripción de la GTPasa mitocondrial OPA1 . [24] El aumento de la traducción de OPA1 mantiene la estructura de las crestas y reduce la liberación de citocromo C de las mitocondrias, inhibiendo la apoptosis mediada por caspasa . Es importante destacar que la parkina activa HOIP con mayor potencia que otros factores asociados a LUBAC HOIL-1 y sharpin, [25] lo que significa que la movilización de parkina mejora significativamente la tolerancia a los estresores moderados .
Parkin posee afinidad de unión al ADN y produce una reducción dependiente de la dosis en la transcripción y actividad del factor proapoptótico p53 . La transfección del promotor p53 con versiones truncadas de parkin en neuronas SH-SY5Y reveló que parkin se une directamente al promotor p53 a través de su dominio RING1. [26] Por el contrario, parkin puede ser un objetivo transcripcional de p53 en células pulmonares H460, donde media la acción supresora tumoral de p53. [10] Considerando su papel en la homeostasis mitocondrial , parkin ayuda a p53 a mantener la respiración mitocondrial mientras limita la captación de glucosa y la producción de lactato , previniendo así la aparición del efecto Warburg durante la tumorigénesis. [27] Parkin eleva aún más los niveles de glutatión citosólico y protege contra el estrés oxidativo , caracterizándolo como un supresor tumoral crítico con capacidades antiglicolíticas y antioxidantes . [10]
Importancia clínica
Enfermedad de Parkinson
PARK2 ( OMIM *602544) es el gen parkin que puede causar una forma de enfermedad de Parkinson juvenil autosómica recesiva ( OMIM 600116) debido a una mutación en la proteína parkin. Esta forma de mutación genética puede ser una de las causas genéticas más comunes conocidas de la enfermedad de Parkinson de aparición temprana . En un estudio de pacientes con aparición de la enfermedad de Parkinson antes de los 40 años (10% de todos los pacientes con EP), el 18% tenía mutaciones de parkin, con un 5% de mutaciones homocigóticas . [28] Los pacientes con antecedentes familiares autosómicos recesivos de parkinsonismo tienen muchas más probabilidades de ser portadores de mutaciones de parkin si la edad de aparición es menor de 20 años (80% frente al 28% con aparición después de los 40 años). [29]
Los pacientes con mutaciones de parkin (PARK2) no tienen cuerpos de Lewy . Estos pacientes desarrollan un síndrome que se parece mucho a la forma esporádica de la EP; sin embargo, tienden a desarrollar síntomas a una edad mucho más temprana. En humanos, las mutaciones de pérdida de función en el gen PARK2 de parkin se han implicado en el 50% de las formas hereditarias y el 15% de las formas esporádicas de inicio juvenil de la enfermedad de Parkinson (EP). [16] Mientras que la EP se considera tradicionalmente una enfermedad neurodegenerativa de inicio tardío caracterizada por cuerpos de Lewy enriquecidos con alfa-sinucleína , la EP autosómica recesiva debido a mutaciones de parkin a menudo es de inicio temprano y carece de los depósitos de proteína ubiquitinada patognomónicos para la EP esporádica. [21] La EP con mutación de parkin también podría implicar la pérdida de neuronas noradrenérgicas en el locus coeruleus junto con la degeneración característica de las neuronas dopaminérgicas en la pars compacta de la sustancia negra (SNpc). [30] Sin embargo, sus síntomas se asemejan a los de la EP idiopática , y los pacientes presentan temblores de reposo , inestabilidad postural y bradicinesia . [9]
Si bien las mitocondrias son esenciales para la generación de ATP en cualquier célula eucariota , las neuronas catecolaminérgicas dependen particularmente de su función adecuada para la eliminación de especies reactivas de oxígeno producidas por el metabolismo de la dopamina y para satisfacer los altos requisitos energéticos de la síntesis de catecolaminas. [17] Su susceptibilidad al daño oxidativo y al estrés metabólico hace que las neuronas catecolaminérgicas sean vulnerables a la neurotoxicidad asociada con la regulación aberrante de la actividad mitocondrial, como se postula que ocurre tanto en la EP hereditaria como en la idiopática. Por ejemplo, se informó de un mayor estrés oxidativo en las neuronas, el músculo esquelético y las plaquetas , que se corresponde con una actividad reducida del complejo I en la cadena de transporte de electrones en pacientes con EP, [31] mientras que se encontraron deleciones en el genoma mitocondrial en la SNpc. [32]
De acuerdo con su papel crítico en el control de calidad mitocondrial, se han caracterizado más de 120 mutaciones patogénicas inductoras de PD en parkin. [8] Dichas mutaciones pueden ser hereditarias o estocásticas y están asociadas con inestabilidad estructural, eficiencia catalítica reducida y unión y ubiquitinación aberrantes del sustrato. [9] Las mutaciones generalmente se pueden clasificar en tres grupos, dependiendo de su ubicación. En primer lugar, las agrupadas alrededor de los residuos de coordinación de Zn en RING e IBR podrían comprometer la integridad estructural y perjudicar la catálisis . [12] Una segunda clase de mutaciones, incluida Thr240Arg, afecta a los residuos en y alrededor del sitio de unión de E2 y altera la autoinhibición de RING1 por REP. [33] Finalmente, las mutaciones Cys431Phe y Gly430Asp perjudican la actividad de la ligasa en el sitio catalítico y reducen significativamente la función de parkin. [8]
El descubrimiento de numerosos sustratos no mitocondriales de parkina refuerza la importancia de la parkina en la homeostasis neuronal, más allá de su papel en la regulación mitocondrial. Se demostraron potentes capacidades neuroprotectoras de la parkina en la atenuación de la neurotoxicidad dopaminérgica, la hinchazón mitocondrial y la excitotoxicidad en cultivos celulares que sobreexpresaban parkina, [9] aunque la existencia de tales mecanismos en niveles fisiológicos de parkina in vivo aún no está confirmada. Otro sustrato de parkina, la sinfilina-1 (codificada por SNCAIP ), es una proteína que interactúa con la alfa-sinucleína que se enriquece en el núcleo de los cuerpos de Lewy y es ubiquitinada por la parkina de una manera abolida por las mutaciones familiares asociadas a la EP. [34] La parkina podría promover la agregación de la alfa-sinucleína y la sinfilina-1 en los cuerpos de Lewy, que se conjugan con cadenas de poli-Ub unidas a Lys63 y se dirigen hacia la degradación autofágica. [35] Por lo tanto, las mutaciones de parkin inhiben este mecanismo, lo que lleva a una acumulación tóxica de proteínas solubles que sobrecarga el proteasoma. La agregación de proteínas desencadena la toxicidad neuronal, al tiempo que explica la falta de cuerpos de Lewy ubiquitinados en la EP con mutaciones de parkin. De manera similar, la parkin nativa reduce la muerte de las neuronas SH-SY5Y al ubiquitinar otros componentes de los cuerpos de Lewy, como la subunidad p38 del complejo aminoacil-ARNt sintetasa [36] y la proteína de unión a elementos 1 [37] a través de la adición de cadenas de poli-Ub unidas a Lys48 y dirigiéndolas hacia la degradación proteasomal. La parkin también influye en el transporte axonal y la fusión de vesículas a través de la ubiquitinación de la tubulina y la sinaptotagmina XI ( SYT11 ) respectivamente, lo que le otorga un papel modulador en la función de la sinapsis . [9]
Finalmente, la parkina protege a las neuronas dopaminérgicas de la citotoxicidad inducida por el 6-OHDA mimético de la EP , mediada por la supresión de la expresión neuronal de p53 y su activación descendente de la cascada apoptótica. [26] Varias mutaciones de parkina asociadas a la EP se localizan en RING1 y podrían perjudicar su capacidad para unirse y regular negativamente el promotor de p53 , lo que lleva a una mayor expresión de p53. [38] Los pacientes con EP con mutaciones de parkina también muestran una elevación de cuatro veces en la inmunorreactividad de p53 , [26] lo que insinúa que el fracaso de la antiapoptosis mediada por parkina podría estar implicado en la etiología de la EP.
Tumorgénesis
En consonancia con las potentes capacidades antitumorales de la parkina, se han descrito mutaciones negativas y deleciones en varios tumores. Por ejemplo, el número de copias de PARK2 se redujo en el 85 % de las muestras de glioblastoma, mientras que los cánceres de pulmón se asociaron con una deleción heterocigótica de PARK2 en el locus 6q25-q27. [39] La deficiencia de parkina redujo aún más la supervivencia libre de enfermedad en ratones irradiados con infrarrojos sin aumentar la tasa de incidencia de tumores , lo que sugiere que las deficiencias de parkina aumentan la susceptibilidad a los eventos que promueven tumores, en lugar de iniciar la formación de tumores. [10] De manera similar, las roturas cromosómicas en PARK2 suprimieron la expresión de la proteína de andamiaje afadina en el cáncer de mama , lo que compromete la integridad epitelial , mejora el potencial metastásico y empeora el pronóstico general . [40] La expresión haploinsuficiente de PARK2 , ya sea debido a un número reducido de copias o a una hipermetilación del ADN , se detectó además en el cáncer colorrectal espontáneo , donde aceleró todas las etapas del desarrollo del adenoma intestinal en modelos de ratón. [41] Por lo tanto, la parkina es un potente modulador de la progresión tumoral, sin instigar directamente la tumorigénesis.
Interacciones
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Enlaces externos
Entrada en GeneReviews/NCBI/NIH/UW sobre la enfermedad de Parkinson juvenil de tipo Parkin