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Insensibilidad congénita al dolor

La insensibilidad congénita al dolor ( CIP ), también conocida como analgesia congénita , es una o más afecciones extraordinariamente raras en las que una persona no puede sentir (y nunca ha sentido) dolor físico . [1] Las afecciones descritas aquí son independientes del grupo de trastornos HSAN , que tienen signos y causas más específicos. Debido a que sentir dolor físico es vital para la supervivencia, la CIP es una afección extremadamente peligrosa. [1] Es común que las personas con esta afección mueran en la infancia debido a lesiones o enfermedades que pasan desapercibidas. [1] [2] Las quemaduras se encuentran entre las lesiones más comunes. [2]

Signos y síntomas

Un paciente y un médico hablan sobre la insensibilidad congénita al dolor

Para las personas con este trastorno, la cognición y la sensibilidad son por lo demás normales; por ejemplo, los pacientes todavía pueden sentir el tacto discriminativo (aunque no siempre la temperatura [3] ) y, por lo general, no hay anomalías físicas detectables.

Debido a que los niños y adultos con este trastorno no pueden sentir dolor, es posible que no reaccionen a los problemas, por lo que corren un mayor riesgo de sufrir enfermedades más graves. Los niños con esta afección a menudo sufren daños en la cavidad oral , tanto dentro como alrededor de ella (como haberse mordido la punta de la lengua ) o fracturas en los huesos. [2] También se observan infecciones inadvertidas y daños en la córnea debido a objetos extraños en el ojo. [2] [4]

Generalmente se presentan dos tipos de falta de respuesta: [1] [4]

Causas

Puede ser que la condición sea causada por el aumento de la producción de endorfinas en el cerebro . [ cita requerida ] En este caso, la naloxona puede ser un tratamiento, pero no siempre funciona. [5] En todos los casos, este trastorno puede estar en el canal de sodio dependiente de voltaje SCN9A ( Na v 1.7 ). [6] Los pacientes con tales mutaciones son congénitamente insensibles al dolor y carecen de otras neuropatías. Hay tres mutaciones en SCN9A: W897X, ubicada en el bucle P del dominio 2; I767X, ubicada en el segmento S2 del dominio 2; y S459X, ubicada en la región de enlace entre los dominios 1 y 2. Esto da como resultado una proteína no funcional truncada. Los canales Na v 1.7 se expresan en niveles altos en las neuronas nociceptivas de los ganglios de la raíz dorsal . Como es probable que estos canales estén involucrados en la formación y propagación de potenciales de acción en dichas neuronas, se espera que una mutación de pérdida de función en SCN9A conduzca a la abolición de la propagación del dolor nociceptivo. [7] [8]

El gen PRDM12 normalmente se activa durante el desarrollo de las células nerviosas sensibles al dolor. Las personas con mutaciones homocigóticas del gen PRDM12 experimentan insensibilidad congénita al dolor (CIP). [9] [10]

Una microdeleción heterocigótica en el pseudogén FAAH-OUT de la región cromosómica de la amida hidrolasa de ácidos grasos (FAAH) que se expresa en el cerebro y los ganglios de la raíz dorsal junto con un polimorfismo de nucleótido único hipomórfico común en el gen FAAH se identificó como la causa presunta de analgesia congénita en una mujer llamada Jo Cameron . Experimentó insensibilidad al dolor de por vida y no notaba cortes ni quemaduras, no experimentó dolor durante el parto, no experimentó dolor por la degeneración de una cadera que requirió cirugía de reemplazo de cadera y no requirió analgésicos para el dolor posoperatorio. Además, mostró una curación acelerada de las heridas y una reducción de las cicatrices, no podía sentir el calor de los chiles , no experimentó depresión, miedo ni ansiedad y carecía de una respuesta de miedo normal al comportamiento errático y agresivo. Sin embargo, Cameron también experimentó un ligero deterioro de la memoria (era propensa a perder el hilo del pensamiento mientras hablaba y experimentaba algunos olvidos) y no podía experimentar emoción ("subidón de adrenalina"). [11] [12]

Otro gen implicado en la insensibilidad humana al dolor es el ZFHX2, que codifica el homeobox 2 del dedo de zinc . Un estudio de 2018 analizó a seis miembros de una familia con insensibilidad hereditaria al dolor e identificó una "nueva mutación puntual en el ZFHX2, que codifica un supuesto factor de transcripción expresado en neuronas sensoriales de diámetro pequeño", como la causa. Como aplicación terapéutica, el estudio analiza además cómo "la variante del ZFHX2 y los genes regulados en sentido descendente asociados con un fenotipo humano insensible al dolor son... nuevos objetivos potenciales para el desarrollo de nuevos fármacos analgésicos". [13]

Los trastornos del desarrollo como el autismo pueden incluir diversos grados de insensibilidad al dolor como signo. [14] Sin embargo, dado que estos trastornos se caracterizan por una disfunción del sistema sensorial en general, el autismo no es en sí mismo un indicador de insensibilidad congénita al dolor.

Tratamiento

El antagonista opioide naloxona permitió que una mujer con insensibilidad congénita al dolor lo experimentara por primera vez. [15] Se observaron efectos similares en ratones sin el gen Na v 1.7 tratados con naloxona. [15] Por lo tanto, los antagonistas opioides como la naloxona y la naltrexona pueden ser eficaces para tratar la afección. [15]

Epidemiología

Se ha estimado que tiene una incidencia mundial de aproximadamente 1 de cada 25 mil nacimientos. [16]

La insensibilidad congénita al dolor se encuentra con una frecuencia anormalmente alta en Vittangi , un pueblo en el municipio de Kiruna en el norte de Suecia , donde se han reportado casi 40 casos. [17]

Véase también

Referencias

  1. ^ abcd Linton S (2005). Comprender el dolor para una mejor práctica clínica: una perspectiva psicológica. Elsevier Health Sciences . p. 14. ISBN 978-0444515919. Recuperado el 13 de abril de 2017 .
  2. ^ abcd Hellier JL (2016). Los cinco sentidos y más allá: la enciclopedia de la percepción. ABC-CLIO . págs. 118-119. ISBN 978-1440834172. Recuperado el 13 de abril de 2017 .
  3. ^ Herencia mendeliana en línea en el hombre (OMIM): insensibilidad al dolor, congénita, con anhidrosis; CIPA - 256800
  4. ^ ab Brodsky MC (2016). Neurooftalmología pediátrica. Springer . p. 741. ISBN 978-1493933846. Recuperado el 13 de abril de 2017 .
  5. ^ Manfredi M, Bini G, Cruccu G, Accornero N, Berardelli A, Medolago L (agosto de 1981). "Ausencia congénita de dolor". Archivos de Neurología . 38 (8): 507–11. doi :10.1001/archneur.1981.00510080069010. PMID  6166287.
  6. ^ Bennett DL, Clark AJ, Huang J, Waxman SG, Dib-Hajj SD (abril de 2019). "El papel de los canales de sodio dependientes del voltaje en la señalización del dolor". Physiological Reviews . 99 (2): 1079–1151. doi : 10.1152/physrev.00052.2017 . PMID  30672368.
  7. ^ Cox JJ, Reimann F, Nicholas AK, Thornton G, Roberts E, Springell K, et al. (diciembre de 2006). "Una canalopatía del gen SCN9A provoca una incapacidad congénita para sentir dolor". Nature . 444 (7121): 894–8. Bibcode :2006Natur.444..894C. doi :10.1038/nature05413. PMC 7212082 . PMID  17167479. 
  8. ^ McDermott LA, Weir GA, Themistocleous AC, Segerdahl AR, Blesneac I, Baskozos G, Clark AJ, Millar V, Peck LJ, Ebner D, Tracey I, Serra J, Bennett DL (marzo de 2019). "V1.7 en la nocicepción humana". Neuron . 101 (5): 905–919.e8. doi :10.1016/j.neuron.2019.01.047. PMC 6424805 . PMID  30795902. 
  9. ^ Chen YC, Auer-Grumbach M, Matsukawa S, Zitzelsberger M, Themistocleous AC, Strom TM, et al. (julio de 2015). "El regulador transcripcional PRDM12 es esencial para la percepción del dolor humano". Nature Genetics . 47 (7): 803–8. doi :10.1038/ng.3308. hdl : 2262/75983 . PMC 7212047 . PMID  26005867. 
  10. ^ Costandi M (25 de mayo de 2015). "Incómodamente entumecidos: la gente que no siente dolor". the guardian . Consultado el 31 de julio de 2015 .
  11. ^ Murphy H (28 de marzo de 2019). "A los 71 años, nunca ha sentido dolor ni ansiedad. Ahora los científicos saben por qué". The New York Times . ISSN  0362-4331 . Consultado el 30 de marzo de 2019 .
  12. ^ Habib AM, Okorokov AL, Hill MN, Bras JT, Lee MC, Li S, Gossage SJ, van Drimmelen M, Morena M, Houlden H, Ramirez JD, Bennett DL, Srivastava D, Cox JJ (22 de febrero de 2019). "Microdeleción en un pseudogén FAAH identificado en un paciente con altas concentraciones de anandamida e insensibilidad al dolor". British Journal of Anaesthesia . 123 (2): e249–e253. doi :10.1016/j.bja.2019.02.019. PMC 6676009 . PMID  30929760. 
  13. ^ Habib, Abdella M.; Matsuyama, Ayako; Okorokov, Andrei L.; Santana-Varela, Sonia; Bras, José T.; Aloisi, Anna María; Emery, Edward C.; Bogdanov, Yuri D.; Follenfant, Maryne; Gossage, Sam J.; Gras, Mathilde (1 de febrero de 2018). "Un nuevo trastorno de insensibilidad al dolor humano causado por una mutación puntual en ZFHX2". Cerebro: una revista de neurología . 141 (2): 365–376. doi : 10.1093/cerebro/awx326. ISSN  1460-2156. PMC 5837393 . PMID  29253101. 
  14. ^ Wolraich M (2008). Pediatría conductual y del desarrollo: evidencia y práctica . Elsevier Health Sciences. pág. 399. ISBN 9780323040259.
  15. ^ abc Minett MS, Pereira V, Sikandar S, Matsuyama A, Lolignier S, Kanellopoulos AH, Mancini F, Iannetti GD, Bogdanov YD, Santana-Varela S, Millet Q, Baskozos G, MacAllister R, Cox JJ, Zhao J, Wood JN (diciembre de 2015). "Los opioides endógenos contribuyen a la insensibilidad al dolor en humanos y ratones que carecen del canal de sodio Nav1.7". Comunicaciones de la naturaleza . 6 (1): 8967. Código bibliográfico : 2015NatCo...6.8967M. doi : 10.1038/ncomms9967. PMC 4686868 . PMID  26634308. 
  16. ^ KARIMI, Mehran; LLAH, Razieh FA (verano de 2012). "Informe de un caso de insensibilidad congénita al dolor y anhidrosis (CIPA)". Revista iraní de neurología infantil . 6 (3): 45–48. PMC 3943025 . PMID  24665272. 
  17. ^ Minde JK (abril de 2006). "Insensibilidad congénita al dolor de Norrbottn". Acta Ortopédica. Suplemento . 77 (321): 2–32. PMID  16768023.

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