En 1995, el gen fue descubierto por Yosef Shiloh [6] quien nombró su producto ATM ya que encontró que sus mutaciones son responsables del trastorno ataxia-telangiectasia . [7] En 1998, los laboratorios Shiloh y Kastan demostraron independientemente que ATM es una proteína quinasa cuya actividad se ve potenciada por el daño al ADN. [8] [9]
A lo largo del ciclo celular, el ADN se monitorea para detectar daños. Los daños son resultado de errores durante la replicación , subproductos del metabolismo, drogas tóxicas generales o radiación ionizante . El ciclo celular tiene diferentes puntos de control de daño del ADN , que inhiben el siguiente paso del ciclo celular o mantienen el actual . Hay dos puntos de control principales, el G1/S y el G2/M, durante el ciclo celular, que preservan la progresión correcta. ATM juega un papel en el retraso del ciclo celular después del daño del ADN, especialmente después de las roturas de doble cadena (DSB). [10] ATM es reclutado a los sitios de roturas de doble cadena por proteínas sensoras de DSB, como el complejo MRN. Después de ser reclutado, fosforila NBS1 , junto con otras proteínas reparadoras de DSB. Estas proteínas mediadoras modificadas luego amplifican la señal de daño del ADN y transducen las señales a efectores posteriores como CHK2 y p53 .
Estructura
El gen ATM codifica una proteína de 350 kDa que consta de 3056 aminoácidos. [11] ATM pertenece a la superfamilia de las quinasas relacionadas con la fosfatidilinositol 3-quinasa (PIKK). La superfamilia PIKK comprende seis quinasas de proteína Ser/Thr que muestran una similitud de secuencia con las quinasas de fosfatidilinositol 3 (PI3K). Esta familia de quinasas de proteína incluye ATR (relacionada con ATM y RAD3), DNA-PKcs (subunidad catalítica de la proteína quinasa dependiente de ADN) y mTOR (diana de rapamicina en mamíferos). Las características de ATM son cinco dominios. Estos son desde el extremo N al C-terminal el dominio de repetición HEAT , el dominio FRAP-ATM -TRRAP (FAT), el dominio de quinasa (KD), el dominio regulador de PIKK (PRD) y el dominio FAT-C-terminal (FATC). Las repeticiones HEAT se unen directamente al extremo C de NBS1 . El dominio FAT interactúa con el dominio quinasa de ATM para estabilizar la región del extremo C de ATM en sí. El dominio KD reanuda la actividad quinasa, mientras que el dominio PRD y FATC la regulan. La estructura de ATM se ha resuelto en varias publicaciones utilizando crio-EM . En la forma inactiva, la proteína forma un homodímero . En la vía canónica, ATM es activada por el complejo MRN y la autofosforilación , formando monómeros activos capaces de fosforilar varios cientos de objetivos posteriores. En la vía no canónica, por ejemplo, a través de la simulación por estrés oxidativo, el dímero puede activarse mediante la formación de enlaces disulfuro . [12] Todo el dominio N-terminal junto con el dominio FAT adoptan una estructura α-helicoidal, que inicialmente se predijo mediante análisis de secuencia. Esta estructura α-helicoidal forma una estructura terciaria , que tiene una forma curva y tubular presente, por ejemplo, en la proteína huntingtina , que también contiene repeticiones HEAT. FATC es el dominio C-terminal con una longitud de unos 30 aminoácidos. Está altamente conservado y consta de una α-hélice . [13]
Función
Un complejo de las tres proteínas MRE11 , RAD50 y NBS1 (XRS2 en levadura), llamado complejo MRN en humanos, recluta ATM a roturas de doble cadena (DSB) y mantiene los dos extremos juntos. ATM interactúa directamente con la subunidad NBS1 y fosforila la variante de histona H2AX en Ser139. [14] Esta fosforilación genera sitios de unión para proteínas adaptadoras con un dominio BRCT . Estas proteínas adaptadoras luego reclutan diferentes factores, incluida la proteína quinasa efectora CHK2 y el supresor tumoral p53 . La respuesta al daño del ADN mediada por ATM consiste en una respuesta rápida y una respuesta retardada. La quinasa efectora CHK2 es fosforilada y, por lo tanto, activada por ATM. La CHK2 activada fosforila la fosfatasa CDC25A , que se degrada a continuación y ya no puede desfosforilar CDK1 - ciclina B , lo que resulta en la detención del ciclo celular. Si el DSB no puede repararse durante esta respuesta rápida, ATM fosforila adicionalmente MDM2 y p53 en Ser15. [9] p53 también es fosforilado por la quinasa efectora CHK2. Estos eventos de fosforilación conducen a la estabilización y activación de p53 y la posterior transcripción de numerosos genes diana de p53, incluido el inhibidor de CDK p21 , que conducen a un arresto del ciclo celular a largo plazo o incluso a la apoptosis. [15]
La proteína quinasa ATM también puede estar involucrada en la homeostasis mitocondrial, como regulador de la autofagia mitocondrial (mitofagia) mediante la cual se eliminan las mitocondrias viejas y disfuncionales. [16] La actividad de ATM también aumenta en la infección viral, donde ATM se activa temprano durante la infección por el virus del dengue como parte de la inducción de la autofagia y la respuesta al estrés del RE. [17]
Regulación
Se requiere un complejo MRN funcional para la activación de ATM después de DSB. El complejo funciona aguas arriba de ATM en células de mamíferos e induce cambios conformacionales que facilitan un aumento en la afinidad de ATM hacia sus sustratos, como CHK2 y p53. [10]
ATM inactivo está presente en las células sin DSB como dímeros o multímeros. Tras el daño del ADN, ATM se autofosforila en el residuo Ser1981. Esta fosforilación provoca la disociación de los dímeros de ATM, a la que sigue la liberación de monómeros ATM activos. [18] Se requiere una autofosforilación adicional (de los residuos Ser367 y Ser1893) para la actividad normal de la quinasa ATM. La activación de ATM por el complejo MRN está precedida por al menos dos pasos, es decir, el reclutamiento de ATM a los extremos de DSB por el mediador de la proteína de punto de control de daño del ADN 1 ( MDC1 ) que se une a MRE11 , y la posterior estimulación de la actividad de la quinasa con el extremo C de NBS1 . Los tres dominios FAT, PRD y FATC están involucrados en la regulación de la actividad del dominio de la quinasa KD. El dominio FAT interactúa con el dominio KD de ATM para estabilizar la región C-terminal de la propia ATM. El dominio FATC es crítico para la actividad de la quinasa y altamente sensible a la mutagénesis. Media la interacción proteína-proteína, por ejemplo con la histona acetiltransferasa TIP60 (proteína de 60 kDa que interactúa con Tat del VIH-1), que acetila ATM en el residuo Lys3016. La acetilación ocurre en la mitad C-terminal del dominio PRD y es necesaria para la activación de la quinasa ATM y para su conversión en monómeros. Si bien la eliminación de todo el dominio PRD elimina la actividad de la quinasa de ATM, pequeñas eliminaciones específicas no muestran ningún efecto. [13]
Mutaciones de la línea germinal y riesgo de cáncer
Las personas que portan una mutación ATM heterocigótica tienen un mayor riesgo de cáncer principalmente de páncreas , cáncer de próstata , cáncer de estómago y carcinoma ductal invasivo de mama. [19] La mutación ATM homocigótica confiere la enfermedad ataxia-telangiectasia (AT), una enfermedad humana rara caracterizada por degeneración cerebelosa, sensibilidad celular extrema a la radiación y predisposición al cáncer. Todos los pacientes con AT contienen mutaciones en el gen ATM. La mayoría de los demás trastornos similares a AT son defectuosos en los genes que codifican el complejo proteico MRN . Una característica de la proteína ATM es su rápido aumento de la actividad de la quinasa inmediatamente después de la formación de la rotura de doble cadena. [20] [8] La manifestación fenotípica de la AT se debe a la amplia gama de sustratos para la quinasa ATM, que involucra la reparación del ADN, la apoptosis , G 1 /S, el punto de control intra-S y los puntos de control G 2 /M, la regulación genética, el inicio de la traducción y el mantenimiento de los telómeros . [21] Por lo tanto, un defecto en la ATM tiene graves consecuencias en la reparación de ciertos tipos de daños al ADN, y el cáncer puede ser resultado de una reparación inadecuada. Los pacientes con AT tienen un mayor riesgo de cáncer de mama que se ha atribuido a la interacción de la ATM y la fosforilación de BRCA1 y sus proteínas asociadas después del daño al ADN. [22]
Mutaciones somáticas en cánceres esporádicos
Las mutaciones en el gen ATM se encuentran en frecuencias relativamente bajas en cánceres esporádicos. Según COSMIC , el Catálogo de mutaciones somáticas en el cáncer , las frecuencias con las que se encuentran mutaciones heterocigotas en ATM en cánceres comunes incluyen 0,7% en 713 cánceres de ovario, 0,9% en cánceres del sistema nervioso central, 1,9% en 1.120 cánceres de mama, 2,1% en 847 cánceres de riñón, 4,6% en cánceres de colon, 7,2% entre 1.040 cánceres de pulmón y 11,1% en 1.790 cánceres de tejido hematopoyético y linfoide. [23] Ciertos tipos de leucemias y linfomas , incluido el linfoma de células del manto , T-ALL , leucemia linfocítica crónica de células B atípicas y T-PLL también están asociados con defectos de ATM. [24] Una búsqueda exhaustiva de la literatura sobre la deficiencia de ATM en el cáncer de páncreas, que incluyó a 5234 pacientes, estimó que la prevalencia total de mutaciones de ATM de línea germinal o somáticas en el cáncer de páncreas fue del 6,4%. [25] Las mutaciones de ATM pueden servir como biomarcadores predictivos de la respuesta a ciertas terapias, ya que los estudios preclínicos han descubierto que la deficiencia de ATM puede sensibilizar algunos tipos de cáncer a la inhibición de ATR . [26] [27] [28] [29]
Deficiencias epigenéticas frecuentes de ATM en cánceres
El ATM es uno de los genes de reparación del ADN que con frecuencia se hipermetila en su región promotora en varios tipos de cáncer (véase la tabla de dichos genes en Epigenética del cáncer ). La metilación del promotor del ATM provoca una expresión reducida de la proteína o del ARNm del ATM.
Se encontró que más del 73% de los tumores cerebrales estaban metilados en el promotor del gen ATM y hubo una fuerte correlación inversa entre la metilación del promotor ATM y su expresión proteica (p < 0,001). [30]
Se observó que el promotor del gen ATM estaba hipermetilado en el 53% de los cánceres de mama pequeños (impalpables) [31] y estaba hipermetilado en el 78% de los cánceres de mama en estadio II o mayor con una correlación altamente significativa (P = 0,0006) entre la abundancia reducida de ARNm de ATM y la metilación aberrante del promotor del gen ATM. [32]
En el cáncer de pulmón de células no pequeñas (CPCNP), se encontró que el estado de metilación del promotor ATM de los tumores emparejados y el tejido pulmonar circundante no afectado histológicamente era del 69% y del 59%, respectivamente. Sin embargo, en el CPCNP más avanzado, la frecuencia de metilación del promotor ATM fue menor, del 22%. [33] El hallazgo de metilación del promotor ATM en el tejido pulmonar circundante no afectado histológicamente sugiere que la deficiencia de ATM puede estar presente en forma temprana en un defecto de campo que conduce a la progresión al CPCNP.
En el carcinoma de células escamosas de cabeza y cuello, el 42% de los tumores mostraron metilación del promotor ATM. [34]
El daño del ADN parece ser la principal causa subyacente del cáncer, [35] y las deficiencias en la reparación del ADN probablemente subyacen a muchas formas de cáncer. [36] Si la reparación del ADN es deficiente, el daño del ADN tiende a acumularse. Este daño excesivo del ADN puede aumentar los errores mutacionales durante la replicación del ADN debido a la síntesis de translesión propensa a errores . El daño excesivo del ADN también puede aumentar las alteraciones epigenéticas debido a errores durante la reparación del ADN. [37] [38] Estas mutaciones y alteraciones epigenéticas pueden dar lugar al cáncer. La frecuente deficiencia epigenética de ATM en varios cánceres probablemente contribuyó a la progresión de esos cánceres.
Mitosis
Funciones de ATM durante la profase meiótica . [39] El gen ATM de tipo salvaje se expresa a un nivel cuatro veces mayor en los testículos humanos en comparación con las células somáticas (como los fibroblastos de la piel). [40] Tanto en ratones como en humanos, la deficiencia de ATM produce infertilidad femenina y masculina . La expresión deficiente de ATM causa una grave alteración de la meiosis durante la profase I. [ 41] Además, la reparación DSB del ADN mediada por ATM alterada se ha identificado como una causa probable del envejecimiento de los ovocitos de ratones y humanos. [42] La expresión del gen ATM, así como otros genes clave de reparación de DSB, disminuye con la edad en los ovocitos de ratones y humanos y esta disminución es paralela a un aumento de DSB en los folículos primordiales. [42] Estos hallazgos indican que la reparación recombinacional homóloga mediada por ATM es una función crucial de la meiosis.
Inhibidores
Actualmente se conocen varios inhibidores de la quinasa ATM, algunos de los cuales ya están en ensayos clínicos. [43] [44] [45] Uno de los primeros inhibidores de ATM descubiertos es la cafeína con una CI50 de 0,2 mM y solo una baja selectividad dentro de la familia PIKK . [46] [47] La wortmanina es un inhibidor irreversible de ATM sin selectividad sobre otras quinasas PIKK y PI3K relacionadas. [48] El grupo más importante de inhibidores son compuestos basados en el andamiaje 3-metil-1,3-dihidro-2H-imidazo[4,5-c]quinolin-2-ona. El primer representante importante es el inhibidor es Dactolisib (NVP-BEZ235), que fue publicado por primera vez por Novartis como un inhibidor selectivo de mTOR/PI3K. [49] Más tarde se demostró que también inhibe otras quinasas PIKK como ATM, DNA-PK y ATR. [50] Diversos esfuerzos de optimización realizados por AstraZeneca (AZD0156, AZD1390 ), Merck (M4076) y Dimitrov et al. han dado lugar a inhibidores de ATM altamente activos con mayor potencia. [51] [52] [53]
Interacciones
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