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Neuropatía, ataxia y retinitis pigmentosa.

La neuropatía, ataxia y retinitis pigmentosa , también conocida como síndrome NARP , es una enfermedad rara con herencia mitocondrial que causa una variedad de signos y síntomas que afectan principalmente al sistema nervioso [1] A partir de la niñez o la edad adulta temprana, la mayoría de las personas con NARP experimentan entumecimiento. , hormigueo o dolor en brazos y piernas ( neuropatía sensorial ); debilidad muscular; y problemas de equilibrio y coordinación ( ataxia ). Muchas personas afectadas también tienen pérdida de visión causada por cambios en el tejido sensible a la luz que recubre la parte posterior del ojo (la retina ). [2] [3] En algunos casos, la pérdida de visión se debe a una afección llamada retinitis pigmentosa . Esta enfermedad ocular hace que las células de la retina sensibles a la luz se deterioren gradualmente.

Presentación

Las discapacidades de aprendizaje y los retrasos en el desarrollo se observan a menudo en niños con NARP, y las personas mayores con esta afección pueden experimentar una pérdida de la función intelectual ( demencia ). Otras características de NARP incluyen convulsiones, pérdida de audición y anomalías de las señales eléctricas que controlan los latidos del corazón (defectos de conducción cardíaca). [4] Estos signos y síntomas varían entre las personas afectadas. [ cita necesaria ]

Genética

La neuropatía, ataxia y retinosis pigmentaria es una afección relacionada con cambios en el ADN mitocondrial . Las mutaciones en el gen MT-ATP6 causan neuropatía, ataxia y retinosis pigmentaria. [5] El gen MT-ATP6 proporciona instrucciones para producir una proteína que es esencial para la función mitocondrial normal. A través de una serie de reacciones químicas, las mitocondrias utilizan oxígeno y azúcares simples para crear trifosfato de adenosina (ATP), la principal fuente de energía de la célula. La proteína MT-ATP6 forma una parte (subunidad) de una enzima llamada ATP sintasa , que es responsable del último paso en la producción de ATP. [6] Las mutaciones en el gen MT-ATP6 alteran la estructura o función de la ATP sintasa, reduciendo la capacidad de las mitocondrias para producir ATP. [7] Aún no está claro cómo esta alteración en la producción de energía mitocondrial conduce a debilidad muscular, pérdida de visión y otras características específicas de NARP. [ cita necesaria ]

Esta afección se hereda según un patrón que refleja su ubicación en el ADN mitocondrial, lo que también se conoce como herencia materna . Este patrón de herencia se aplica a los genes contenidos en el ADN mitocondrial. Debido a que los óvulos, pero no los espermatozoides, aportan mitocondrias al embrión en desarrollo, solo las mujeres transmiten condiciones mitocondriales a sus hijos. Los trastornos mitocondriales pueden aparecer en cada generación de una familia y pueden afectar tanto a hombres como a mujeres, pero los padres no transmiten rasgos mitocondriales a sus hijos. La mayoría de las células del cuerpo contienen miles de mitocondrias, cada una con una o más copias de ADN mitocondrial. La gravedad de algunos trastornos mitocondriales está asociada con el porcentaje de mitocondrias en cada célula que tiene un cambio genético particular. La mayoría de las personas con NARP tienen una mutación MT-ATP6 específica en entre el 70 y el 90 por ciento de sus mitocondrias. Cuando esta mutación está presente en un porcentaje más alto de las mitocondrias de una persona (más del 90 al 95 por ciento) causa una afección más grave conocida como síndrome de Leigh heredado de la madre. Debido a que estas dos condiciones son el resultado de los mismos cambios genéticos y pueden ocurrir en diferentes miembros de una misma familia, los investigadores creen que pueden representar un espectro de características superpuestas en lugar de dos síndromes distintos. [ cita necesaria ]

Diagnóstico

El diagnóstico clínico está respaldado por los hallazgos de la investigación. El nivel de citrulina en sangre disminuye. [7] [8] Los estudios mitocondriales o la evaluación del ADNmt NARP desempeñan un papel en el diagnóstico genético [9] , que también se puede realizar prenatalmente. [10]

Tratamiento

Actualmente no existe ninguna cura conocida para el síndrome NARP. El objetivo es el alivio sintomático. Los antioxidantes desempeñan un papel en la mejora de la fosforilación oxidativa que de otro modo estaría alterada. [11]

Pronóstico

La gravedad y el pronóstico varían según el tipo de mutación involucrada. [12]

Ver también

Referencias

  1. ^ "Síndrome de Leigh y síndrome NARP heredados por vía materna". rarediseases.org . Base de datos de información sobre enfermedades raras de NORD. Archivado desde el original el 27 de septiembre de 2014 . Consultado el 27 de septiembre de 2014 .
  2. ^ Kerrison, JB; Biousse, V; Newman, Nueva Jersey (febrero de 2000). "Retinopatía del síndrome NARP". Archivos de Oftalmología . 118 (2): 298–9. doi :10.1001/archopht.118.2.298. PMID  10676807.
  3. ^ Chowers, yo; Lerman-Sagie, T; Elpeleg, ON; Shaag, A; Merin, S (febrero de 1999). "Disfunción de conos y bastones en el síndrome NARP". La Revista Británica de Oftalmología . 83 (2): 190–3. doi :10.1136/bjo.83.2.190. PMC 1722923 . PMID  10396197. 
  4. ^ Keränen, T; Kuusisto, H (septiembre de 2006). "Síndrome NARP y convulsiones generalizadas de inicio en la edad adulta". Trastornos epilépticos . 8 (3): 200–3. PMID  16987741.
  5. ^ Thorburn, DR; Rahman, S; Pagon, RA; Adán, diputado; Ardinger, HH; Pájaro, TD; Dolan, CR; Fong, CT; Smith, RJH; Stephens, K (1993). Síndrome de Leigh asociado al ADN mitocondrial y NARP. Universidad de Washington, Seattle. PMID  20301352.
  6. ^ Rak, M; Tetaud, E; Duvezin-Caubet, S; Ezkurdia, N; Bietenhader, M; Rytka, J; di Rago, JP (23 de noviembre de 2007). "Un modelo de levadura de la mutación T8993G de la ataxia retinitis pigmentosa neurogénica (NARP) en el gen mitocondrial de la ATP sintasa-6". La Revista de Química Biológica . 282 (47): 34039–47. doi : 10.1074/jbc.M703053200 . PMID  17855363.
  7. ^ ab Parfait, B; de Lonlay, P; von Kleist-Retzow, JC; Cormier-Daire, V; Chrétien, D; Rötig, A; Rabier, D; Saudubray, JM; Rustin, P; Munnich, A (enero de 1999). "La mutación del ADNmt del síndrome de debilidad neurogénica, ataxia y retinitis pigmentosa (NARP) (T8993G) desencadena la deficiencia de ATPasa muscular y la hipocitrulinemia". Revista europea de pediatría . 158 (1): 55–8. doi :10.1007/s004310051009. PMID  9950309. S2CID  42374353.
  8. ^ "Síndrome NARP". metagene.de . MIC - Centro de Información Metabólica . Consultado el 27 de septiembre de 2014 .
  9. ^ "Evaluación ARP de ADNmt". athenadiagnostics.com . Athena Diagnostics, Inc. Archivado desde el original el 7 de noviembre de 2014 . Consultado el 27 de septiembre de 2014 .
  10. ^ "Estudios mitocondriales: NARP - neuropatía, ataxia y retinitis pigmentosa". Knightdxlabs.com . Consultado el 27 de septiembre de 2014 .
  11. ^ Mattiazzi, M; Vijayvergiya, C; Gajewski, CD; DeVivo, DC; Lenaz, G; Wiedmann, M; Manfredi, G (15 de abril de 2004). "La mutación del ADNmt T8993G (NARP) produce un deterioro de la fosforilación oxidativa que puede mejorarse con antioxidantes". Genética Molecular Humana . 13 (8): 869–79. doi :10.1093/hmg/ddh103. PMID  14998933.
  12. ^ Debray, FG; Lamberto, M; Lortie, A; Vanasse, M; Mitchell, GA (1 de septiembre de 2007). "Resultado a largo plazo del síndrome de Leigh causado por la mutación del ADNmt NARP-T8993C". Revista Estadounidense de Genética Médica, Parte A. 143A (17): 2046–51. doi :10.1002/ajmg.a.31880. PMID  17663470. S2CID  25756985.

Otras lecturas

enlaces externos