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Trastorno leucoproliferativo autoinmune asociado a RAS

El trastorno leucoproliferativo autoinmune asociado a RAS ( RALD ) es un trastorno genético poco común del sistema inmunológico . El RALD se caracteriza por linfadenopatía , esplenomegalia , autoinmunidad y elevación de granulocitos y monocitos . Comparte muchas características con el síndrome linfoproliferativo autoinmune y es causado por mutaciones somáticas en NRAS o KRAS . Esto fue descrito por primera vez por los investigadores João Oliveira y Michael Lenardo de los Institutos Nacionales de Salud . [1]

Presentación

Clínicamente, la RALD se caracteriza por esplenomegalia, un grado relativamente leve de linfadenopatía periférica y autoinmunidad. El fenotipo autoinmune puede presentarse en la infancia o la edad adulta e incluye principalmente anemia hemolítica autoinmune , PTI y neutropenia . Algunos pacientes tienen antecedentes de infecciones recurrentes de las vías respiratorias . No está claro si el aumento del riesgo de malignidad es parte de la RALD. [ cita requerida ]

Sin embargo, es importante destacar que el fenotipo clínico y de laboratorio se asemeja al de la leucemia mielomonocítica juvenil . La alta tasa de mortalidad de este cáncer de sangre infantil lo pone en marcado contraste cuando se lo compara con el curso relativamente benigno y crónico de la RALD. Aproximadamente el 15-30% de los pacientes diagnosticados con JMML tienen mutaciones somáticas activadoras de RAS. [2] [3] Sin embargo, debido a la dificultad de distinguir la JMML de la RALD, es posible que un subconjunto de pacientes tratados por JMML en realidad tengan RALD y, por lo tanto, podrían evitar el tratamiento agresivo de la JMML. Esta distinción está bajo investigación. [4]

Genética

La RALD es causada por mutaciones somáticas con ganancia de función en los genes NRAS o KRAS. NRAS y KRAS son miembros de la subfamilia RAS y están implicados en muchos tipos de cáncer. [5] Las mutaciones somáticas son cambios en el ADN que ocurren después de la concepción . Aunque generalmente las mutaciones somáticas pueden desarrollarse en cualquier célula del cuerpo, en la RALD las mutaciones somáticas solo residen en las células sanguíneas. Debido a que estas mutaciones son adquiridas y no en la línea germinal , no pueden heredarse ni transmitirse a los hijos. [ cita requerida ]

Función

Las mutaciones somáticas de RAS disminuyen en gran medida la actividad de la GTPasa dentro de la célula. La actividad reducida de la GTPasa bloquea las células en un estado activado y degrada la proteína proapoptótica BIM , lo que hace que las células sean resistentes a la apoptosis . A diferencia de ALPS, este defecto de apoptosis no involucra la vía FAS. [6] [7] [8] [9] [10]

Diagnóstico

Los pacientes con RALD presentan un recuento total de linfocitos normal o moderadamente disminuido , un aumento leve o nulo de las células T αβ-doble negativas , una expansión relativa de las células B y un aumento de los granulocitos y monocitos. La monocitosis absoluta o relativa en particular es una característica importante de este trastorno y ayuda a diferenciarlo del ALPS. Los autoanticuerpos también son comunes. [7] [8] [9] [10]

Gestión

Investigación

Los investigadores del Instituto Nacional de Alergias y Enfermedades Infecciosas de los Institutos Nacionales de Salud de EE. UU. cuentan actualmente con protocolos clínicos para estudiar nuevos enfoques para el diagnóstico y el tratamiento de este trastorno. [11]

Referencias

  1. ^ Oliveira JB; Bidère N; Niemela JE; Zheng L; Sakai K; Nix CP; Danner RL; Barb J; Munson PJ; Puck JM; Dale J; Straus SE; Fleisher TA; Lenardo MJ (2007). "La mutación NRAS causa un síndrome linfoproliferativo autoinmune humano". Proc. Natl. Sci. USA . 104 (21): 8953–8958. Bibcode :2007PNAS..104.8953O. doi : 10.1073/pnas.0702975104 . PMC  1885609 . PMID  17517660.
  2. ^ Flotho C; Valcamonica S; Mach-Pascual S; Schmahl G; Corral L; Ritterbach J; Hasle H; Aricò M; Biondi A; Niemeyer CM (1999). "Mutaciones de RAS y análisis de clonalidad en niños con leucemia mielomonocítica juvenil (JMML)". Leucemia . 13 (1): 32–37. doi :10.1038/sj.leu.2401240. PMID  10049057.
  3. ^ Flotho C; Kratz C; Niemeyer CM (2007). "Orientación a las vías de señalización RAS en la leucemia mielomonocítica juvenil". Current Drug Targets . 8 (6): 715–725. doi :10.2174/138945007780830773. PMID  17584027.
  4. ^ Calvo, KR; Price, S.; Braylan, RC; Oliveira, JB; Lenardo, M.; Fleisher, TA; Rao, VK (2015). "JMML y RALD (trastorno leucoproliferativo autoinmune asociado a Ras): etiología genética común pero entidades clínicamente distintas". Blood . 125 (18): 2753–2758. doi :10.1182/blood-2014-11-567917. ISSN  0006-4971. PMC 4424627 . PMID  25691160. 
  5. ^ "NEUROBLASTOMA RAS VIRAL ONCOGENE HOMOLOG; NRAS". OMIM . Consultado el 8 de abril de 2014 .
  6. ^ de Vos AM; Tong L; Milburn MV; et al. (1988). "Estructura tridimensional de una proteína oncogén: dominio catalítico de la proteína p21 cH-ras humana". Science . 239 (888–893): 888–93. Bibcode :1988Sci...239..888D. doi :10.1126/science.2448879. PMID  2448879.
  7. ^ ab Fleisher TA; Oliveira JB (2012). "Defectos monogénicos en la apoptosis de linfocitos". Current Opinion in Allergy and Clinical Immunology . 12 (6): 609–615. doi :10.1097/ACI.0b013e3283588da0. PMID  22918222. S2CID  45330244.
  8. ^ ab Niemela JE; Lu L; Fleisher TA; Davis J; Caminha I; Natter M; Beer LA; Dowdell KC; Pittaluga S; Raffeld M; Rao VK; Oliveira JB (2011). "Mutaciones somáticas de KRAS asociadas con un síndrome humano no maligno de autoinmunidad y homeostasis leucocitaria anormal". Sangre . 117 (10): 2883–2886. doi :10.1182/blood-2010-07-295501. PMC 3062298 . PMID  21079152. 
  9. ^ ab Oliveira JB (2013). "El espectro en expansión de los síndromes linfoproliferativos autoinmunes". Current Opinion in Pediatrics . 25 (6): 722–729. doi :10.1097/mop.0000000000000032. PMC 4435794 . PMID  24240292. 
  10. ^ ab Takagi, M.; Shinoda, K.; Piao, J.; Mitsuiki, N.; Takagi, M.; Matsuda, K.; Muramatsu, H.; Doisaki, S.; Nagasawa, M.; Morio, T.; Kasahara, Y.; Koike, K.; Kojima, S.; Takao, A.; Mizutani, S. (2010). "Enfermedad similar al síndrome linfoproliferativo autoinmune con mutación somática de KRAS". Sangre . 117 (10): 2887–2890. doi : 10.1182/sangre-2010-08-301515 . ISSN  0006-4971. PMID  21063026.
  11. ^ http://www.clinicaltrials.gov, ID de estudio NCT00246857, NCT00001467 y otros

Enlaces externos