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Deficiencia de adenosina desaminasa

La deficiencia de adenosina desaminasa ( deficiencia de ADA ) es un trastorno metabólico que causa inmunodeficiencia . Es causada por mutaciones en el gen ADA . Representa alrededor del 10 al 20 % de todos los casos de formas autosómicas recesivas de inmunodeficiencia combinada grave (SCID) después de excluir los trastornos relacionados con la endogamia . [1] [2]

La deficiencia de ADA puede presentarse en la infancia , la niñez, la adolescencia o la adultez. La edad de aparición y la gravedad están relacionadas con unos 29 genotipos conocidos asociados con el trastorno. [3] Se presenta en menos de uno de cada 100.000 nacidos vivos en todo el mundo.

Signos y síntomas

Los principales síntomas de la deficiencia de ADA incluyen neumonía, diarrea crónica, erupciones cutáneas generalizadas, ictericia (por infecciones hepáticas) y candidiasis de la boca y el esófago. Los niños afectados también crecen mucho más lentamente que los niños sanos, lo que comúnmente se conoce como " retraso del crecimiento ", lo que puede provocar otros retrasos en el desarrollo . [4]

Estos síntomas no se deben a la deficiencia de la enzima en sí, sino a los efectos de infecciones graves y frecuentes causadas por virus, bacterias y ciertos hongos. [4] Los niños son particularmente vulnerables a infecciones repetidas causadas por los mismos organismos, ya que su falta de células B significa que no pueden producir anticuerpos IgG en cantidades significativas, que protegen a la mayoría de las personas de los patógenos que las han infectado antes. [5] A la mayoría de las personas con deficiencia de ADA se les diagnostica IDCG en los primeros 6 meses de vida. [6]

Candidiasis oral, una infección que se observa con frecuencia en la SCID

La gran mayoría de los casos de deficiencia de ADA se identifican y diagnostican en niños. Sin embargo, una pequeña minoría presenta una forma menos grave de la enfermedad y permanece sin diagnosticar hasta la infancia, la adolescencia o la edad adulta. [4] [6]

Se ha informado de una asociación con poliarteritis nodosa. [7]

Genética

La enzima adenosina desaminasa está codificada por el gen ADA en el cromosoma 20. [1] La deficiencia de ADA se hereda de manera autosómica recesiva. Esto significa que el gen defectuoso responsable del trastorno se encuentra en un autosoma ( el cromosoma 20 es un autosoma) y se requieren dos copias del gen defectuoso (una heredada de cada padre) para nacer con el trastorno. Los padres de una persona con un trastorno autosómico recesivo son portadores de una copia del gen defectuoso, pero por lo general no experimentan ningún signo o síntoma del trastorno. [4] [8]

La edad de aparición y la gravedad están relacionadas con unos 29 genotipos conocidos asociados con el trastorno. [3]

Fisiopatología

La deficiencia de ADA se debe a una falta de la enzima adenosina desaminasa . Esta deficiencia da lugar a una acumulación de desoxiadenosina , [2] [9] que, a su vez, conduce a:

Debido a que las células T proliferan y se desarrollan en el timo , los individuos afectados suelen tener un timo pequeño y subdesarrollado . [10] Como resultado, el sistema inmunológico se ve gravemente comprometido o completamente ausente. [ cita requerida ]

Diagnóstico

En los países desarrollados, el diagnóstico suele realizarse mediante pruebas de detección estandarizadas para recién nacidos en busca de una variedad de enfermedades congénitas , incluida la deficiencia de ADA. La mayoría de los recién nacidos con IDCG, incluidos aquellos con deficiencia de ADA como causa subyacente, pueden identificarse antes de la aparición de infecciones importantes debido a la disminución de sus niveles de círculos de escisión del receptor de células T (TREC). Los TREC son un producto normal del desarrollo de las células T y un déficit de ellos indica un problema con la maduración de los linfocitos. [4]

En ausencia de pruebas de detección en recién nacidos o para diferenciarlas de otras causas de SCID, algunos niños (pero no todos) mostrarán una o más de estas características que a veces se observan en la deficiencia de ADA pero no en otras formas de SCID: [4]

Cuando se sospecha una deficiencia de ADA, el diagnóstico puede confirmarse mediante varias pruebas de laboratorio de los glóbulos rojos del paciente o mediante pruebas genéticas . [4]

Tratamiento

El tratamiento de la deficiencia de ADA se centra en reducir la frecuencia y la gravedad de las infecciones. Los antibióticos se prescriben habitualmente como medida profiláctica para dificultar la colonización del organismo por parte de organismos patógenos. Debido a la frecuencia con la que se presenta y a su indiferencia ante la mayoría de los antibióticos, los médicos deben tener cuidado de incluir un medicamento que pueda prevenir la neumonía por Pneumocystis . [11]

Además de los antibióticos, también se administra inmunoglobulina intravenosa (IVIG) cuando está disponible. Este tratamiento proporciona una capa de inmunidad humoral proveniente de donantes de plasma sanos . [11]

Se proporciona terapia de reemplazo enzimático a los recién nacidos hasta que se pueda implementar un plan de terapia definitivo. [11] Existe cierta evidencia de que la TRE también previene el daño tisular relacionado con la acumulación de dATP y otras moléculas. [12]

Trasplante de células madre

El tratamiento definitivo a largo plazo de la deficiencia de ADA se logra generalmente mediante el trasplante de células madre hematopoyéticas de un donante familiar compatible, preferiblemente un hermano. Antes del trasplante, se deben realizar pruebas para garantizar que las propiedades del antígeno leucocitario humano (HLA) del donante y del receptor del trasplante coincidan, para evitar el rechazo del trasplante . [11]

Terapia génica

La otra terapia definitiva disponible para la deficiencia de ADA es la terapia génica . Estas terapias utilizan un vector viral para integrar una copia funcional del gen en el genoma del paciente. [11]

En septiembre de 1990, el Dr. William French Anderson realizó la primera terapia génica para combatir esta enfermedad en una niña de cuatro años, Ashanti DeSilva, en los Institutos Nacionales de Salud , Bethesda, Maryland, EE. UU. [13] En abril de 2016, el Comité de Medicamentos de Uso Humano de la Agencia Europea de Medicamentos respaldó y recomendó la aprobación de una terapia génica con células madre llamada Strimvelis , para niños con ADA-SCID para quienes no hay un donante de médula ósea compatible disponible. [14] [15]

Historia

La deficiencia de ADA fue descubierta en 1972 por Eloise Giblett , profesora de la Universidad de Washington . [16] El gen ADA se utilizó como marcador para trasplantes de médula ósea . Giblett descubrió una falta de actividad de ADA en un candidato a trasplante inmunodeprimido. Después de descubrir un segundo caso de deficiencia de ADA en un paciente inmunodeprimido, la deficiencia de ADA fue reconocida como el primer trastorno de inmunodeficiencia. [16]

Referencias

  1. ^ ab Flinn AM, Gennery AR (abril de 2018). "Deficiencia de adenosina deaminasa: una revisión". Revista Orphanet de Enfermedades Raras . 13 (1): 65. doi : 10.1186/s13023-018-0807-5 . PMC  5916829 . PMID  29690908.
  2. ^ abc Fischer A (2022). "Capítulo 351: Enfermedades de inmunodeficiencia primaria". Principios de medicina interna de Harrison (21.ª ed.). McGraw Hill. ISBN 978-1264268504.
  3. ^ ab Arredondo-Vega FX, Santisteban I, Daniels S, Toutain S, Hershfield MS (octubre de 1998). "Deficiencia de adenosina deaminasa: correlaciones genotipo-fenotipo basadas en la actividad expresada de 29 alelos mutantes". American Journal of Human Genetics . 63 (4): 1049–1059. doi :10.1086/302054. PMC 1377486 . PMID  9758612. 
  4. ^ abcdefg Grunebaum E, Kohn DB (septiembre de 2023). "Deficiencia de adenosina deaminasa: patogenia, manifestaciones clínicas y diagnóstico". UpToDate . Wolters Kluwer . Consultado el 20 de diciembre de 2023 .
  5. ^ Whitmore KV, Gaspar HB (16 de agosto de 2016). "Deficiencia de adenosina deaminasa: más que una inmunodeficiencia". Frontiers in Immunology . 7 : 314. doi : 10.3389/fimmu.2016.00314 . PMC 4985714 . PMID  27579027. 
  6. ^ ab Shovlin CL, Simmonds HA, Fairbanks LD, Deacock SJ, Hughes JM, Lechler RI, et al. (septiembre de 1994). "Inmunodeficiencia de inicio en la edad adulta causada por deficiencia hereditaria de adenosina deaminasa". Journal of Immunology . 153 (5): 2331–2339. doi :10.4049/jimmunol.153.5.2331. PMID  8051429. S2CID  43108821.
  7. ^ Liebowitz J, Hellmann DB, Schnappauf O (agosto de 2019). "Treinta años de seguimiento en 3 pacientes con poliarteritis nodosa familiar debido a deficiencia de adenosina deaminasa 2". The Journal of Rheumatology . 46 (8): 1059–1060. doi : 10.3899/jrheum.180820 . PMID  31092714.
  8. ^ Sanchez JJ, Monaghan G, Børsting C, Norbury G, Morling N, Gaspar HB (mayo de 2007). "La frecuencia de portadores de una mutación sin sentido en el gen de la adenosina deaminasa (ADA) implica una alta incidencia de inmunodeficiencia combinada grave (SCID) por deficiencia de ADA en Somalia y un haplotipo único y común indica una ascendencia común". Anales de genética humana . 71 (Pt 3): 336–347. doi :10.1111/j.1469-1809.2006.00338.x. PMID  17181544.
  9. ^ "Deficiencia de adenosina desaminasa (ADA)". Centro de aprendizaje de ciencias genéticas . Universidad de Utah. Archivado desde el original el 12 de febrero de 2008. Consultado el 28 de febrero de 2008 .
  10. ^ Parham P (2009). El sistema inmunológico (3.ª ed.). Londres y Nueva York: Garland Science. p. 347. ISBN 978-0-415-95590-4.
  11. ^ abcde Grunebaum E, Kohn DB (julio de 2023). "Deficiencia de adenosina desaminasa: tratamiento y pronóstico". UpToDate . Wolters Kluwer . Consultado el 21 de diciembre de 2023 .
  12. ^ Kohn DB, Hershfield MS, Puck JM, Aiuti A, Blincoe A, Gaspar HB, et al. (marzo de 2019). "Enfoque de consenso para el tratamiento de la inmunodeficiencia combinada grave causada por deficiencia de adenosina deaminasa". The Journal of Allergy and Clinical Immunology . 143 (3): 852–863. doi :10.1016/j.jaci.2018.08.024. PMC 6688493 . PMID  30194989. 
  13. ^ Naam R (3 de julio de 2005). «'Más que humano' - New York Times». The New York Times . Consultado el 28 de febrero de 2008 .
  14. ^ House DW (1 de abril de 2016). "El Comité Administrativo Europeo respalda la terapia con células madre Strimvelis de Glaxo para un trastorno autoinmune poco común". Seeking Alpha . Consultado el 13 de abril de 2016 .
  15. ^ "Resumen del dictamen1 (autorización inicial) Strimvelis" (PDF) . Agencia Europea de Medicamentos . 1 de abril de 2016. págs. 1–2 . Consultado el 13 de abril de 2016 .
  16. ^ ab Motulsky A, Gartler S (2009). "Memorias biográficas: Eloise R. Giblett" (PDF) . Academia Nacional de Ciencias .

Lectura adicional

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