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Síndrome de Gerstmann-Sträussler-Scheinker

El síndrome de Gerstmann-Sträussler-Scheinker ( GSS ) es una enfermedad neurodegenerativa extremadamente rara, siempre mortal (debido a que está causada por priones ) , que afecta a pacientes de 20 a 60 años. Es exclusivamente hereditario y se encuentra sólo en unas pocas familias en todo el mundo. [1] Sin embargo, se clasifica junto con las encefalopatías espongiformes transmisibles (EET) debido al papel causal que desempeña la PRNP , la proteína priónica humana . [2] El GSS fue informado por primera vez por los médicos austriacos Josef Gerstmann , Ernst Sträussler e Ilya Scheinker en 1936. [3] [4]

Los casos familiares se asocian con herencia autosómica dominante. [5]

Ciertos síntomas son comunes al GSS, como ataxia progresiva , signos piramidales y demencia ; empeoran a medida que avanza la enfermedad. [6]

Síntomas y signos

Los síntomas comienzan con disartria de desarrollo lento (dificultad para hablar) y ataxia del tronco cerebeloso (inestabilidad) y luego la demencia progresiva se vuelve más evidente. En las primeras etapas del GSS, las personas con esta afección también pueden presentar torpeza y dificultad para caminar. A medida que avanza la afección, los síntomas de ataxia se vuelven más pronunciados. [7] La ​​pérdida de memoria puede ser el primer síntoma de GSS. [8] Pueden ocurrir síntomas y signos extrapiramidales y piramidales y la enfermedad puede imitar ataxias espinocerebelosas en las etapas iniciales. El mioclono (contracción muscular espasmódica) se observa con menos frecuencia que en la enfermedad de Creutzfeldt-Jakob . Muchos pacientes también presentan nistagmo (movimiento involuntario de los ojos), alteraciones visuales e incluso ceguera o sordera. [9] Los hallazgos neuropatológicos del GSS incluyen el depósito generalizado de placas amiloides compuestas de proteína priónica plegada anormalmente. [8]

Se reconocen cuatro fenotipos clínicos: GSS típico, GSS con arreflexia y parestesia, GSS de demencia pura y GSS similar a la enfermedad de Creutzfeldt-Jakob. [10]

Causas

El GSS forma parte de un grupo de enfermedades llamadas encefalopatías espongiformes transmisibles . Estas enfermedades son causadas por priones , que son una clase de proteínas patógenas resistentes a las proteasas . Estos priones luego forman grupos en el cerebro, que son responsables de los efectos neurodegenerativos observados en los pacientes. [11]

La mutación P102L , que provoca una sustitución de prolina por una leucina en el codón 102, se ha encontrado en el gen de la proteína priónica ( PRNP , en el cromosoma 20 ) de la mayoría de los individuos afectados. [12] Por lo tanto, parece que este cambio genético generalmente es necesario para el desarrollo de la enfermedad. [13] [14] [15]

Diagnóstico

El GSS se puede identificar mediante pruebas genéticas . [9] La prueba de GSS implica un examen de sangre y ADN para intentar detectar el gen mutado en ciertos codones. Si la mutación genética está presente, el paciente eventualmente desarrollará GSS.

Tratamiento

No existe cura para el GSS ni se conoce ningún tratamiento que ralentice la progresión de la enfermedad. Las terapias y medicamentos tienen como objetivo tratar o ralentizar los efectos de los síntomas. El objetivo de estos tratamientos es intentar mejorar al máximo la calidad de vida del paciente. Se están realizando algunas investigaciones para encontrar una cura, siendo uno de los ejemplos más destacados el anticuerpo monoclonal PRN100. [ cita necesaria ]

Pronóstico

El GSS es una enfermedad que progresa lentamente y dura aproximadamente de 2 a 10 años, con un promedio de aproximadamente cinco años. [8] [1] La enfermedad finalmente resulta en la muerte, más comúnmente porque el paciente entra en coma o por una infección secundaria debido a la pérdida de funciones corporales del paciente. [1]

Investigación

Las enfermedades priónicas, también llamadas encefalopatías espongiformes transmisibles (EET), son enfermedades neurodegenerativas del cerebro que se cree que son causadas por una proteína que se convierte en una forma anormal llamada prión. [16] [17] GSS es una EET muy rara, lo que hace que su origen genético sea casi imposible de determinar. También es un desafío encontrar pacientes con GSS, ya que la enfermedad tiende a no ser reportada debido a su similitud clínica con otras enfermedades y se ha encontrado solo en unos pocos países. [18] En 1989, se identificó la primera mutación del gen de la proteína priónica en una familia GSS. [15] La mayor de estas familias afectadas por GSS es Indiana Kindred, que abarca más de 8 generaciones e incluye más de 3.000 personas, y se sabe que 57 personas están afectadas. [14] Más tarde se descubrió que GSS tenía muchos tipos diferentes de mutaciones genéticas, que variaban en la gravedad de los síntomas, el momento y la progresión. Los médicos de diferentes partes del mundo están en el proceso de descubrir más generaciones y familias que tienen la mutación. [ cita necesaria ]

Notas

  1. ^ abc "Página de información sobre la enfermedad de Gerstmann-Straussler-Scheinker". Instituto Nacional de Trastornos Neurológicos y Accidentes Cerebrovasculares . Departamento de Salud y Servicios Humanos de EE. UU . Consultado el 18 de abril de 2021 .
  2. ^ Liberski PP (2012). "Enfermedad de Gerstmann-Sträussler-Scheinker". Enfermedades neurodegenerativas . Avances en Medicina y Biología Experimentales. vol. 724, págs. 128–37. doi :10.1007/978-1-4614-0653-2_10. ISBN 978-1-4614-0652-5. PMID  22411239.
  3. ^ synd/2269 en ¿Quién lo nombró?
  4. ^ Gerstmann J, Sträussler E, Scheinker I (1936). "Über eine eigenartige hereditär-familiäre Erkrankung des Zentralnervensystems. Zugleich ein Beitrag zur Frage des vorzeitigen lokalen Alterns". Zeitschrift für die gesamte Neuroologie und Psychiatrie . 154 : 736–762. doi :10.1007/bf02865827. S2CID  86904496.
  5. ^ De Michele G, Pocchiari M, Petraroli R, Manfredi M, Caneve G, Coppola G, et al. (Agosto de 2003). "Fenotipo variable en una familia italiana P102L Gerstmann-Sträussler-Scheinker". La Revista Canadiense de Ciencias Neurológicas . 30 (3): 233–6. doi : 10.1017/S0317167100002651 . PMID  12945948.
  6. ^ Farlow MR, Yee RD, Dlouhy SR, Conneally PM, Azzarelli B, Ghetti B (noviembre de 1989). "Enfermedad de Gerstmann-Sträussler-Scheinker. I. Ampliación del espectro clínico". Neurología . 39 (11): 1446–52. doi :10.1212/wnl.39.11.1446. PMID  2812321. S2CID  23716392.
  7. ^ "Enfermedad de Gerstmann-Straussler-Scheinker". Instituto Nacional de Trastornos Neurológicos y Accidentes Cerebrovasculares . Consultado el 27 de febrero de 2023 .
  8. ^ abc Collins S, McLean CA, Masters CL (septiembre de 2001). "Síndrome de Gerstmann-Sträussler-Scheinker, insomnio familiar fatal y kuru: una revisión de estas encefalopatías espongiformes transmisibles humanas menos comunes". Revista de neurociencia clínica . 8 (5): 387–97. doi :10.1054/jocn.2001.0919. PMID  11535002. S2CID  31976428.
  9. ^ ab Gambetti P. "Enfermedad de Gerstmann-Sträussler-Scheinker". Los manuales Merck: biblioteca médica en línea. Archivado desde el original el 22 de febrero de 2011 . Consultado el 6 de abril de 2011 .
  10. ^ Tesar A, Matej R, Kukal J, Johanidesova S, Rektorova I, Vyhnalek M, Keller J, Eliasova I, Parobkova E, Smetakova M, Musova Z, Rusina R (noviembre de 2019). "Variabilidad clínica en el síndrome de Gerstmann-Sträussler-Scheinker P102L". Anales de Neurología . 86 (5): 643–652. doi :10.1002/ana.25579. PMID  31397917. S2CID  199504473.
  11. ^ Poggiolini I, Saverioni D, Parchi P (2013). "Mal plegamiento de proteínas priónicas, cepas y neurotoxicidad: una actualización de estudios sobre priones de mamíferos". Revista Internacional de Biología Celular . 2013 : 910314. doi : 10.1155/2013/910314 . PMC 3884631 . PMID  24454379. 
  12. ^ Arata H, Takashima H, Hirano R, Tomimitsu H, Machigashira K, Izumi K, et al. (junio de 2006). "Signos clínicos tempranos y hallazgos de imágenes en el síndrome de Gerstmann-Sträussler-Scheinker (Pro102Leu)". Neurología . 66 (11): 1672–8. doi :10.1212/01.wnl.0000218211.85675.18. PMID  16769939. S2CID  26013402.
  13. ^ Umeh CC, Kalakoti P, Greenberg MK, Notari S, Cohen Y, Gambetti P, et al. (2016-02-18). "Correlaciones clínico-patológicas en un portador de la mutación PRNP P102L con parkinsonismo-distonía de rápida progresión". Práctica clínica de los trastornos del movimiento . 3 (4): 355–358. doi :10.1002/mdc3.12307. PMC 5015693 . PMID  27617269. 
  14. ^ ab Ghetti B, Piccardo P, Frangione B, Bugiani O, Giaccone G, Young K, et al. (Abril de 1996). "Amiloidosis de la proteína priónica". Patología Cerebral . 6 (2): 127–45. doi : 10.1111/j.1750-3639.1996.tb00796.x . PMID  8737929. S2CID  10240829.
  15. ^ ab Hsiao K, Baker HF, Crow TJ, Poulter M, Owen F, Terwilliger JD, et al. (Marzo de 1989). "Vinculación de una variante sin sentido de la proteína priónica con el síndrome de Gerstmann-Sträussler". Naturaleza . 338 (6213): 342–5. Código Bib :1989Natur.338..342H. doi :10.1038/338342a0. PMID  2564168. S2CID  4319741.
  16. ^ Zou WQ, Gambetti P, Xiao X, Yuan J, Langeveld J, Pirisinu L (julio de 2013). "Priones en prionopatía variable sensible a proteasas: una actualización". Patógenos . 2 (3): 457–71. doi : 10.3390/patógenos2030457 . PMC 4235694 . PMID  25437202. 
  17. ^ Gambetti P (marzo de 2013). "Creacionismo y evolucionismo en priones". La Revista Estadounidense de Patología . 182 (3): 623–7. doi : 10.1016/j.ajpath.2012.12.016. PMC 3590995 . PMID  23380581. 
  18. ^ Ghetti B, Tagliavini F, Takao M, Bugiani O, Piccardo P (marzo de 2003). "Amiloidosis hereditarias de proteínas priónicas". Clínicas en Medicina de Laboratorio . 23 (1): 65–85, viii. doi :10.1016/s0272-2712(02)00064-1. PMID  12733425.

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