stringtranslate.com

Síndrome de Gómez-López-Hernández

El síndrome de Gómez-López-Hernández ( GLH ) o displasia cerebelo-rigemino-dérmica es un trastorno neurocutáneo ( facomatosis ) poco común que afecta al nervio trigémino y causa varias otras anomalías neuronales y físicas. [1] El síndrome de Gómez-López-Hernández se ha diagnosticado en solo 34 personas. [2] Los casos de síndrome de Gómez-López-Hernández pueden estar subnotificados ya que otras enfermedades comparten las características de la malformación cerebelosa que se muestra en el síndrome de Gómez-López-Hernández. [1] [2] El síndrome de Gómez-López-Hernández se caracterizó por primera vez en 1979. [3]

Presentación

Físico

Las características físicas del síndrome pueden variar y no son universales. Las personas con síndrome de Gómez-López-Hernández a menudo tienen un cráneo corto ( braquicefalia ), labios delgados, orejas de implantación baja y en ángulo posterior, y alopecia del cuero cabelludo por encima de ambas orejas. [4] Esta alopecia bilateral del cuero cabelludo es la característica física más consistente del síndrome de Gómez-López-Hernández. [5] Además de la brevedad del cráneo, también está deformado y a menudo aplanado en la parte posterior. [2] Algunas personas con síndrome de Gómez-López-Hernández también tienen ojos muy separados ( hipertelorismo ) y estrabismo ( estrabismo ). [4] La cicatrización o la opacidad de la córnea se producen en la mayoría de las personas con síndrome de Gómez-López-Hernández. [6] Una estatura baja es común. [1]

Neurológico

Aparte de las características físicas de los ojos, también hay menos sensibilidad en los ojos cuando se estimulan. [4] Los ojos también muestran un bajo control motor ( ataxia ). [4] Junto con la ataxia viene una falta de coordinación o capacidad para juzgar la distancia de los objetos ( dismetría ). [6] Las resonancias magnéticas muestran una característica constante de rombencefalosinapsis , una afección marcada por la ausencia total o parcial del vermis cerebeloso y diversos grados de fusión en el cerebelo en todos los casos del síndrome de Gómez-López-Hernández. [4] [7] [8] También están ausentes el nervio trigémino de la cavidad trigémina y el foramen redondo , lo que provoca sensaciones anormales en la frente y las córneas. [6] [8] Un caso del síndrome de Gómez-López-Hernández en Japón también presenta convulsiones inducidas por fiebre. [9] Otros pueden presentar o no convulsiones no inducidas por fiebre. [4] Las malformaciones de los centros motores del cerebro causan una reducción de la fuerza muscular ( hipotonía ). [8] Once de quince personas en un estudio mostraron discapacidad intelectual de moderada a grave . [6] En los casos en que se ha observado, hay cabeceo de cabeza. [6] La hidrocefalia y el agrandamiento del sistema ventricular están presentes de manera constante. [6] En algunos casos, se presenta un cuerpo calloso reducido ( agenesia del cuerpo calloso ). [6]

Resonancia magnética que muestra la fusión de los hemisferios cerebelosos, común en el síndrome GLH

Conductual

El síndrome de Gómez-López-Hernández se asocia con irritabilidad, ansiedad, insomnio y conductas autolesivas. [4] Las discapacidades del desarrollo a menudo se presentan como discapacidad intelectual con discapacidades sociales, ocupacionales y de aprendizaje. [4] La sensibilidad ocular reducida puede causar autolesiones en los ojos; se ha registrado que una paciente se metió los dedos en los ojos hasta el punto de causar daño corneal adicional más allá de lo que normalmente es característico del síndrome. [4]

Causas

Las causas exactas del síndrome de Gómez-López-Hernández son actualmente desconocidas. Se han implicado mutaciones del gen ACP2 , pero no se ha confirmado. [4] Se ha observado un caso de hermanos, ambos con síndrome de Gómez-López-Hernández, que muestra posible evidencia de herencia recesiva. [2] Los padres brasileños de estos hermanos mostraron cierto grado de endogamia, siendo primos hermanos. [2] Cinco de las 34 personas diagnosticadas con síndrome de Gómez-López-Hernández también provienen de Brasil. [2] La falta de expresión de los genes WNT1, FGF8, FGF17, OTX2, fgf8 y fgf17 se han implicado como posible causa de la fusión del cerebelo . [4]

Diagnóstico

Todos los casos del síndrome de Gómez-López-Hernández presentan alopecia del cuero cabelludo , diversos grados de implantación baja de las orejas y la mayoría tienen un cráneo aplanado. [10] La alopecia del cuero cabelludo ha estado presente en todos los casos menos en uno, aunque puede ser asimétrica o, en un solo caso, estar presente solo en un lado. [5] Todas las personas con el síndrome de Gómez-López-Hernández también tienen retrasos en los hitos motores. [10] Todas las personas con el síndrome tienen malformación del cerebelo. [10] Ciertas características suelen estar presentes en aquellos con el síndrome de Gómez-López-Hernández, pero no son lo suficientemente consistentes como para descartar el síndrome si no están presentes. La sensibilidad ocular reducida, o anestesia trigémina, está presente en aproximadamente tres cuartas partes de las personas con el síndrome de Gómez-López-Hernández. [5] Las malformaciones del cráneo, las rotaciones de las orejas y las anomalías de la cara son características que varían ampliamente y no se pueden utilizar solas para diagnosticar el síndrome de Gómez-López-Hernández, ya que estas características se superponen con algunas otras enfermedades. [5] El síndrome de Gómez-López-Hernández se ha diagnosticado ya a las 21 semanas con una resonancia magnética prenatal que muestra la fusión del cerebelo y luego se confirmó postnatalmente con anomalías craneales y faciales a las seis semanas. [11]

Gestión

El síndrome de Gómez-López-Hernández es poco frecuente y similar a otras discapacidades del desarrollo. El tratamiento es similar al de otras discapacidades del desarrollo , ya que no existe cura para las malformaciones del cerebro. El síndrome de Gómez-López-Hernández se ha diagnosticado principalmente en los países más pobres. [4] No se han realizado intentos documentados de educar a los niños con el síndrome (cuando existe discapacidad intelectual) para establecer una línea de base de capacidad intelectual debido a estos problemas socioeconómicos. [4]

Pronóstico

La persona de mayor edad a la que se le ha diagnosticado el síndrome de Gómez-López-Hernández tenía 29 años en el momento de su evaluación en 2008. [4] La mayoría de las personas con síndrome de Gómez-López-Hernández tienen un peso constantemente bajo (percentil 3-25) y una estatura baja debido a una deficiencia de la hormona del crecimiento . [4] La baja movilidad suele ser un problema. [4] Se cree que la causa de la baja movilidad es neurológica, por lo que la estructura ósea no se ve muy afectada. [4] Las convulsiones pueden estar presentes o no y pueden provocar lesiones en las personas más móviles. [4] El TDAH y el trastorno bipolar , que a veces están presentes, pueden provocar comportamientos peligrosos o arrebatos. [4] Aunque la mayoría de las personas con síndrome de Gómez-López-Hernández muestran una discapacidad intelectual moderada, un caso (de 14 años) ha dado como resultado un aprendizaje y unas habilidades sociales normales sin intervención. [4]

Epidemiología

La mayoría de los casos han sido diagnosticados en América Latina, y cinco de los treinta y cuatro son de Brasil. [2] Dos de estos brasileños están relacionados por sangre ( consanguinidad ), lo que sugiere la posibilidad de herencia mendeliana . [2] Hasta ahora ha habido un caso de un paciente japonés con síndrome de Gómez-López-Hernández. [9] Se han identificado dos casos armenios y dos de Europa, lo que indica que la prevalencia percibida en América Latina puede ser de corta duración a medida que se difundan mejores técnicas de diagnóstico e información sobre este síndrome. [5] Recientemente, también se informó un caso de síndrome de Gómez-López-Hernández en la India. [12]

Epónimo

El síndrome de Gómez-López-Hernández lleva el nombre de Manuel Rodríguez Gómez [13] y Alejandro López-Hernández. [14]

Referencias

  1. ^ abc Fernández-Jaén A, Fernández-Mayoralas DM, Calleja-Pérez B, Muñoz-Jareño N, Moreno N (2009). "Síndrome de Gómez-López-Hernández: dos nuevos casos y revisión de la literatura". Pediatría Neurol . 40 (1): 58–62. doi :10.1016/j.pediatrneurol.2008.10.001. PMID  19068257.
  2. ^ abcdefgh de Mattos VF, Graziadio C, Machado Rosa RF, Lenhardt R, Alves RP, Trevisan P, Paskulin GA, Zen PR (2014). "Síndrome de Gómez-López-Hernández en un niño nacido de padres consanguíneos: ¿nueva evidencia de un patrón de herencia autosómico recesivo?". Pediatr Neurol . 50 (6): 612–5. doi :10.1016/j.pediatrneurol.2014.01.035. PMID  24690526.
  3. ^ Gómez MR (1979). "Displasia dérmica focal y cerebelotrigeminal: un síndrome neurocutáneo recientemente reconocido". Brain Dev . 1 (4): 253–6. doi :10.1016/s0387-7604(79)80039-x. PMID  95427. S2CID  4698879.
  4. ^ abcdefghijklmnopqrst Gomy I, Heck B, Santos AC, Figueiredo MS, Martinelli CE Jr, Nogueira MP, Pina-Neto JM (2008). "Dos nuevos pacientes brasileños con síndrome de Gómez-López-Hernández: revisión del fenotipo expandido con perspectivas moleculares". Am J Med Genet A . 146A (5): 649–57. doi :10.1002/ajmg.a.32173. PMID  18247421. S2CID  6105360.
  5. ^ abcde Sukhudyan B, Jaladyan V, Melikyan G, Schlump JU, Boltshauser E, Poretti A (2013). «Síndrome de Gómez-López-Hernández: reevaluación de los criterios diagnósticos» (PDF) . euros. J. Pediatr . 169 (12): 1523–8. doi :10.1007/s00431-010-1259-7. PMID  20652311. S2CID  7101190.
  6. ^ abcdefg Poretti A, Bartholdi D, Gobara S, Alber FD, Boltshauser E (2008). "Síndrome de Gómez-López-Hernández: un diagnóstico que fácilmente se pasa por alto". Eur J Med Genet . 51 (3): 198–208. doi :10.1016/j.ejmg.2008.01.004. PMID  18342593.
  7. ^ Abdel-Salam GM, Abdel-Hadi S, Thomas MM, Eid OM, Ali MM, Afifi HH (2014). "Síndrome de Gómez-López-Hernández versus espectro de rombencefalosinapsis: una rara coocurrencia con hueso parietal bipartito". Am J Med Genet A . 164A (2): 480–3. doi :10.1002/ajmg.a.36276. PMID  24311025. S2CID  24479285.
  8. ^ abc Choudhri AF, Patel RM, Wilroy RS, Pivnick EK, Whitehead MT (2015). "Agenesia del nervio gérmenes con ausencia de foramen rotunda en el síndrome de Gómez-López-Hernández". Am J Med Genet A . 167A (1): 238–42. doi :10.1002/ajmg.a.36830. PMID  25339626. S2CID  24540712.
  9. ^ ab Kobayashi Y, Kawashima H, Magara S, Akasaka N, Tohyama J (2015). "Síndrome de Gómez-López-Hernández en un paciente japonés: reporte de un caso". Desarrollo cerebral . 37 (3): 356–8. doi :10.1016/j.braindev.2014.05.002. PMID  24856766. S2CID  28604985.
  10. ^ abc Rush ET, Adam MP, Clark RD, Curry C, Hartmann JE, Dobyns WB, Olney AH (2013). "Cuatro nuevos pacientes con síndrome de Gómez-López-Hernández y criterios diagnósticos propuestos". Am J Med Genet A . 161A (2): 320–6. doi :10.1002/ajmg.a.35817. PMID  23292994. S2CID  22605993.
  11. ^ Tan TY, McGillivray G, Goergen SK, White SM (2005). "Resonancia magnética prenatal en el síndrome de Gómez-López-Hernández y revisión de la literatura". Am J Med Genet A. 138 ( 4): 369–73. doi :10.1002/ajmg.a.30967. PMID  16158443. S2CID  11532423.
  12. ^ Choudhary, Neha; Prabhakar, Anuj; Bhatia, Vikas; Gupta, Parul Chawla (19 de octubre de 2021). "Síndrome de Gómez-López-Hernández: la tríada de displasia cerebelo-trigémino-dérmica". BMJ Case Reports . 14 (10): e246189. doi :10.1136/bcr-2021-246189. ISSN  1757-790X. PMC 8527131 . PMID  34667053. 
  13. ^ Gomez MR (1979). "Displasia dérmica focal y cerebelotrigeminal: un síndrome neurocutáneo recientemente reconocido". Brain Dev . 1 (4): 253–6. doi :10.1016/s0387-7604(79)80039-x. PMID  95427. S2CID  4698879.
  14. ^ López-Hernández, A (2013). "Craneosinostosis, ataxia, anestesia trigémina y alopecia parietal con anomalía de fusión protuberancia-vermis (atresia del cuarto ventrículo). Presentación de dos casos". Neuropediatría . 13 (2): 99–102. doi :10.1055/s-2008-1059606. PMID  7133329. S2CID  38892285.

Enlaces externos