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Deficiencia autosómica recesiva de GTP ciclohidrolasa I

La deficiencia autosómica recesiva de GTP ciclohidrolasa I (AR-GTPCHD) es un trastorno asociado con el funcionamiento deficiente de la enzima GTP ciclohidrolasa I. La afección conduce a una producción insuficiente del cofactor tetrahidrobiopterina necesario para la síntesis adecuada de dopamina y serotonina y para el mantenimiento de niveles adecuados de fenilalanina . A partir de 2020, la deficiencia autosómica recesiva de GTP ciclohidrolasa I era una de las seis causas conocidas de deficiencia de tetrahidrobiopterina . [1] También se considera parte del espectro de distonías sensibles a la dopa . [2]

Síntomas y signos

Los pacientes pueden presentar retraso del desarrollo, hipotonía axial, retraso en el desarrollo del habla o disartria. [1] La lista de posibles alteraciones motoras incluye distonía, crisis oculógiras , parkinsonismo /hipocinesia. Los pacientes pueden presentar una serie de síntomas psiquiátricos. [1]

Bioquímicamente, los pacientes presentan hiperfenilalaninemia y generalmente tienen niveles disminuidos de biopterina y neopterina en orina y en manchas de sangre seca. [1]

Causa

Diagnóstico

Tratamiento

Según una guía de consenso publicada en 2020, los pacientes pueden seguir una dieta restringida en fenilalanina para ayudar a reducir sus niveles elevados de fenilalanina. [1] Con el mismo efecto, y para normalizar su producción de neurotransmisores, se les puede recetar sapropterina , un análogo producido artificialmente de la tetrahidrobiopterina . [1] Otro fármaco de primera línea en esta enfermedad es la L-DOPA . También es posible la prescripción de 5-hidroxitriptófano . [1]

La terapia prolongada con grandes dosis de L-DOPA puede conducir al desarrollo de deficiencia de folato cerebral , por lo tanto, a los pacientes con concentraciones reducidas de 5-MTHF en el líquido cefalorraquídeo se les puede prescribir ácido folínico , que penetra eficazmente la barrera sangre-líquido cefalorraquídeo y ayuda a restablecer el estado del folato. [1]

Véase también

Referencias

  1. ^ abcdefgh Opladen T, López-Laso E, Cortès-Saladelafont E, Pearson TS, Sivri HS, Yildiz Y, Assmann B, Kurian MA, Leuzzi V, Heales S, Pope S, Porta F, García-Cazorla A, Honzík T, Pons R, Regal L, Goez H, Artuch R, Hoffmann GF, Horvath G, Thöny B, Scholl-Bürgi S, Burlina A, Verbeek MM, Mastrangelo M, Friedman J, Wassenberg T, Jeltsch K, Kulhánek J, Kuseyri Hübschmann O (mayo de 2020). "Directriz de consenso para el diagnóstico y tratamiento de las deficiencias de tetrahidrobiopterina (BH4)". Revista Orphanet de Enfermedades Raras . 15 (1): 126. doi : 10.1186/s13023-020-01379-8 . PMC  7251883 . PMID  32456656.
  2. ^ Weissbach A, Pauly MG, Herzog R, Hahn L, Halmans S, Hamami F, Bolte C, Camargos S, Jeon B, Kurian MA, Opladen T, Brüggemann N, Huppertz HJ, König IR, Klein C, Lohmann K (febrero de 2022). "Relación entre genotipo, fenotipo y tratamiento en la distonía sensible a la dopa: revisión de MDSGene". Trastornos del movimiento . 37 (2): 237–252. doi :10.1002/mds.28874. PMID  34908184. S2CID  245260405.

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