Gen codificador de proteínas en humanos
La filamina A, alfa ( FLNA ) es una proteína que en los humanos está codificada por el gen FLNA . [5] [6]
Función
La proteína de unión a la actina, o filamina , es una proteína de 280 kD que reticula los filamentos de actina en redes ortogonales en el citoplasma cortical y participa en el anclaje de las proteínas de membrana para el citoesqueleto de actina . La remodelación del citoesqueleto es fundamental para la modulación de la forma y la migración celular. La filamina A, codificada por el gen FLNA, es una filamina ampliamente expresada que regula la reorganización del citoesqueleto de actina al interactuar con integrinas , complejos de receptores transmembrana y mensajeros secundarios . [7] Se han descubierto al menos 31 mutaciones causantes de enfermedades en este gen. [8]
Estructura
La estructura de la proteína incluye un dominio N terminal de unión a actina , 24 repeticiones internas y 2 regiones de bisagra. [9] [10]
Interacciones
Se ha demostrado que la filamina interactúa con:
Edición de ARN
El residuo editado se registró previamente como un polimorfismo de nucleótido único (SNP) en dbSNP .
Tipo
La edición de ARN de A a I es catalizada por una familia de adenosina desaminasas que actúan sobre el ARN (ADAR) que reconocen específicamente las adenosinas dentro de las regiones bicatenarias de los pre-ARNm y las desaminan en inosina. Las inosinas son reconocidas como guanosina por la maquinaria de traducción de las células. Hay tres miembros de la familia ADAR, ADAR 1-3, siendo ADAR 1 y ADAR 2 los únicos miembros enzimáticamente activos. Se cree que ADAR3 tiene un papel regulador en el cerebro. ADAR1 y ADAR 2 se expresan ampliamente en los tejidos, mientras que ADAR 3 se limita al cerebro. Las regiones bicatenarias del ARN se forman por apareamiento de bases entre residuos en una región complementaria a la región del sitio de edición. Esta región complementaria se encuentra generalmente en un intrón vecino , pero también puede estar ubicada en una secuencia exónica. La región que se aparea con la región de edición se conoce como secuencia complementaria de edición (ECS).
Sitio
El único sitio de edición del pre-ARNm de FLNA se encuentra dentro del aminoácido 2341 de la proteína final. El codón de glutamina (Q) se altera debido a una desaminación específica del sitio de una adenosina en el sitio de edición a un codón de arginina (R). Se predice que la región de edición formará una región bicatenaria de 32 pares de bases de longitud con una secuencia complementaria de unos 200 nucleótidos aguas abajo del sitio de edición. Este ECS se encuentra en una secuencia intrónica. [25] Es probable que la edición en el sitio Q/R involucre tanto a ADAR1 como a ADAR2. Los ratones con inactivación de ADAR2 muestran una disminución en la edición en el sitio Q/R. Las inactivaciones dobles de ADAR1 no tienen efecto en la edición. [26]
Estructura
La adenosina editada se encuentra en la repetición similar a la inmunoglobulina 22 de la proteína. Esta región es un dominio de unión de la integrina β [27] y un dominio de unión de RAC1 . [20] Es probable que el cambio de aminoácidos afecte el potencial electrostático de los dominios de unión. [25] El sitio de edición de FLNA está a 2 nucleótidos de un sitio de empalme como el sitio R/G de GluR-2. Ambas transcripciones tienen 7/8 nucleótidos idénticos alrededor de sus sitios de edición. Dado que se cree ampliamente que la edición en el sitio Q/R de GLUR-2 influye en el empalme, la similitud de la secuencia y el sitio de edición podría significar que la edición en el sitio FLNA también podría regular el empalme. Los experimentos in vitro de gluR-2 han demostrado que la presencia de ADAR2 da como resultado la inhibición del empalme. [28] El análisis de los datos EST para FLNA muestra que existe un vínculo entre la edición del último codón del exón y la retención del siguiente intrón. [25]
Función
Es probable que el cambio en el potencial electrostático afecte la unión de FLNA a las muchas proteínas con las que interactúa. [29]
Reparación del ADN
La interacción de FLNA con la proteína BRCA1 es necesaria para la regulación eficiente de las etapas tempranas de los procesos de reparación del ADN . [30] FLNA está implicado en el control del proceso de reparación del ADN de la recombinación homóloga y la unión de extremos no homólogos . [30]
Referencias
- ^ abc GRCh38: Lanzamiento de Ensembl 89: ENSG00000196924 – Ensembl , mayo de 2017
- ^ abc GRCm38: Lanzamiento de Ensembl 89: ENSMUSG00000031328 – Ensembl , mayo de 2017
- ^ "Referencia de PubMed humana:". Centro Nacional de Información Biotecnológica, Biblioteca Nacional de Medicina de EE. UU .
- ^ "Referencia PubMed de ratón:". Centro Nacional de Información Biotecnológica, Biblioteca Nacional de Medicina de EE. UU . .
- ^ Gorlin JB, Henske E, Warren ST, Kunst CB, D'Urso M, Palmieri G, Hartwig JH, Bruns G, Kwiatkowski DJ (octubre de 1993). "El gen de la filamina (FLN) de la proteína de unión a actina (ABP-280) se asigna teloméricamente al locus de visión del color (R/GCP) y centroméricamente a G6PD en Xq28". Genómica . 17 (2): 496–8. doi :10.1006/geno.1993.1354. PMID 8406501.
- ^ Robertson SP, Twigg SR, Sutherland-Smith AJ, Biancalana V, Gorlin RJ, Horn D, Kenwrick SJ, Kim CA, Morava E, Newbury-Ecob R, Orstavik KH, Quarrell OW, Schwartz CE, Shears DJ, Suri M, Kendrick-Jones J, Wilkie AO (marzo de 2003). "Las mutaciones localizadas en el gen que codifica la proteína citoesquelética filamina A causan diversas malformaciones en humanos". Nat Genet . 33 (4): 487–91. doi : 10.1038/ng1119 . PMID 12612583.
- ^ "Entrez Gene: FLNA filamina A, alfa (proteína de unión a actina 280)".
- ^ Šimčíková D, Heneberg P (diciembre de 2019). "Refinamiento de las predicciones de la medicina evolutiva basadas en evidencia clínica para las manifestaciones de enfermedades mendelianas". Scientific Reports . 9 (1): 18577. Bibcode :2019NatSR...918577S. doi :10.1038/s41598-019-54976-4. PMC 6901466 . PMID 31819097.
- ^ Gräber P, Witt HT (febrero de 1976). "Relaciones entre el potencial eléctrico, el gradiente de pH, el flujo de protones y la fosforilación en la membrana fotosintética". Biochimica et Biophysica Acta (BBA) - Bioenergetics . 423 (2): 141–63. doi :10.1016/0005-2728(76)90174-2. PMID 2316.
- ^ "P21333 (FLNA_HUMAN): Filamina-A". UniProt .
- ^ Yuan Y, Shen Z (diciembre de 2001). "La interacción con BRCA2 sugiere un papel para la filamina-1 (hsFLNa) en la respuesta al daño del ADN". J. Biol. Chem . 276 (51): 48318–24. doi : 10.1074/jbc.M102557200 . PMID 11602572.
- ^ van der Flier A, Kuikman I, Kramer D, Geerts D, Kreft M, Takafuta T, Shapiro SS, Sonnenberg A (enero de 2002). "Diferentes variantes de empalme de la filamina-B afectan la miogénesis, la distribución subcelular y determinan la unión a las subunidades de la integrina [beta]". J. Cell Biol . 156 (2): 361–76. doi :10.1083/jcb.200103037. PMC 2199218. PMID 11807098 .
- ^ Loo DT, Kanner SB, Aruffo A (septiembre de 1998). "La filamina se une al dominio citoplasmático de la integrina beta1. Identificación de los aminoácidos responsables de esta interacción". J. Biol. Chem . 273 (36): 23304–12. doi : 10.1074/jbc.273.36.23304 . PMID 9722563.
- ^ Hjälm G, MacLeod RJ, Kifor O, Chattopadhyay N, Brown EM (septiembre de 2001). "La filamina A se une a la cola carboxilo-terminal del receptor sensor de calcio, una interacción que participa en la activación mediada por CaR de la proteína quinasa activada por mitógeno". J. Biol. Chem . 276 (37): 34880–7. doi : 10.1074/jbc.M100784200 . PMID 11390380.
- ^ Awata H, Huang C, Handlogten ME, Miller RT (septiembre de 2001). "Interacción del receptor sensor de calcio y la filamina, una proteína de andamiaje potencial". J. Biol. Chem . 276 (37): 34871–9. doi : 10.1074/jbc.M100775200 . PMID 11390379.
- ^ Tu Y, Wu S, Shi X, Chen K, Wu C (abril de 2003). "La migfilin y la Mig-2 vinculan las adhesiones focales a la filamina y al citoesqueleto de actina y funcionan en la modulación de la forma celular". Cell . 113 (1): 37–47. doi : 10.1016/s0092-8674(03)00163-6 . PMID 12679033.
- ^ Nagano T, Yoneda T, Hatanaka Y, Kubota C, Murakami F, Sato M (julio de 2002). "La proteína que interactúa con la filamina A (FILIP) regula la migración de células corticales fuera de la zona ventricular". Nat. Cell Biol . 4 (7): 495–501. doi :10.1038/ncb808. PMID 12055638. S2CID 4795393.
- ^ Sheen VL, Feng Y, Graham D, Takafuta T, Shapiro SS, Walsh CA (noviembre de 2002). "La filamina A y la filamina B se coexpresan dentro de las neuronas durante períodos de migración neuronal y pueden interactuar físicamente". Hum. Mol. Genet . 11 (23): 2845–54. doi : 10.1093/hmg/11.23.2845 . PMID 12393796.
- ^ Donaldson JC, Dise RS, Ritchie MD, Hanks SK (agosto de 2002). "Dominios conservados por nefrocistina que participan en la orientación a las uniones entre células epiteliales, la interacción con filaminas y el establecimiento de la polaridad celular". J. Biol. Chem . 277 (32): 29028–35. doi : 10.1074/jbc.M111697200 . PMID 12006559.
- ^ ab Ohta Y, Suzuki N, Nakamura S, Hartwig JH, Stossel TP (marzo de 1999). "La pequeña GTPasa RalA ataca a la filamina para inducir filopodios". Proc. Natl. Sci. USA . 96 (5): 2122–8. Bibcode :1999PNAS...96.2122O. doi : 10.1073/pnas.96.5.2122 . PMC 26747 . PMID 10051605.
- ^ He X, Li Y, Schembri-King J, Jakes S, Hayashi J (agosto de 2000). "Identificación de la proteína de unión a actina, ABP-280, como un socio de unión de la proteína adaptadora Lnk humana". Mol. Immunol . 37 (10): 603–12. doi :10.1016/s0161-5890(00)00070-5. PMID 11163396.
- ^ Bellanger JM, Astier C, Sardet C, Ohta Y, Stossel TP, Debant A (diciembre de 2000). "El dominio GEF específico de Rac1 y RhoG de Trio se dirige a la filamina para remodelar la actina citoesquelética". Nat. Biol celular . 2 (12): 888–92. doi :10.1038/35046533. PMID 11146652. S2CID 10182923.
- ^ Tsuchiya H, Iseda T, Hino O (julio de 1996). "Identificación de una nueva proteína (VBP-1) que se une al producto del gen supresor de tumores von Hippel-Lindau (VHL)". Cancer Res . 56 (13): 2881–5. PMID 8674032.
- ^ Zhou MI, Wang H, Ross JJ, Kuzmin I, Xu C, Cohen HT (octubre de 2002). "El supresor tumoral de von Hippel-Lindau estabiliza la nueva proteína homeodominio vegetal Jade-1". J. Biol. Chem . 277 (42): 39887–98. doi : 10.1074/jbc.M205040200 . PMID 12169691.
- ^ abc Levanon EY, Hallegger M, Kinar Y, Shemesh R, Djinovic-Carugo K, Rechavi G, Jantsch MF, Eisenberg E (2005). "Objetivos humanos evolutivamente conservados de edición de ARN de adenosina a inosina". Nucleic Acids Res . 33 (4): 1162–8. arXiv : q-bio/0502045 . Bibcode :2005q.bio.....2045L. doi :10.1093/nar/gki239. PMC 549564 . PMID 15731336.
- ^ Riedmann EM, Schopoff S, Hartner JC, Jantsch MF (junio de 2008). "Especificidad de la edición de ARN mediada por ADAR en dianas recientemente identificadas". ARN . 14 (6): 1110–8. doi :10.1261/rna.923308. PMC 2390793 . PMID 18430892.
- ^ Travis MA, van der Flier A, Kammerer RA, Mould AP, Sonnenberg A, Humphries MJ (julio de 2004). "Interacción de la filamina A con el dominio citoplasmático de la integrina beta 7: función del splicing alternativo y la fosforilación". FEBS Lett . 569 (1–3): 185–90. Bibcode :2004FEBSL.569..185T. doi : 10.1016/j.febslet.2004.04.099 . PMID 15225631.
- ^ Bratt E, Ohman M (marzo de 2003). "Coordinación de la edición y el empalme del pre-ARNm del receptor de glutamato". ARN . 9 (3): 309–18. doi :10.1261/rna.2750803. PMC 1370398 . PMID 12592005.
- ^ Popowicz GM, Müller R, Noegel AA, Schleicher M, Huber R, Holak TA (octubre de 2004). "Estructura molecular del dominio de varilla de la filamina de dictyostelium". J. Mol. Biol . 342 (5): 1637–46. doi :10.1016/j.jmb.2004.08.017. PMID 15364587.
- ^ ab Velkova A, Carvalho MA, Johnson JO, Tavtigian SV, Monteiro AN (abril de 2010). "Identificación de la filamina A como proteína que interactúa con BRCA1 necesaria para una reparación eficiente del ADN". Cell Cycle . 9 (7): 1421–33. doi :10.4161/cc.9.7.11256. PMC 3040726 . PMID 20305393.
Lectura adicional
- Light S, Sagit R, Ithychanda SS, Qin J, Elofsson A (septiembre de 2012). "La evolución de la filamina: una perspectiva de repetición de dominios proteicos". Journal of Structural Biology . 179 (3): 289–98. doi :10.1016/j.jsb.2012.02.010. PMC 3728663 . PMID 22414427.
- Stossel TP, Condeelis J, Cooley L, Hartwig JH, Noegel A, Schleicher M, Shapiro SS (2001). "Filaminas como integradores de la mecánica celular y la señalización". Nat. Rev. Mol. Cell Biol . 2 (2): 138–45. doi :10.1038/35052082. PMID 11252955. S2CID 5203942.
- van der Flier A, Sonnenberg A (2001). "Aspectos estructurales y funcionales de las filaminas". Biochim. Biophys. Acta . 1538 (2–3): 99–117. doi : 10.1016/S0167-4889(01)00072-6 . PMID 11336782.
- Robertson, S. (octubre de 2019). Trastornos del espectro otopalatodigital ligados al cromosoma X. GeneReviews® [Internet]. Universidad de Washington, Seattle. PMID 20301567. NBK1393.
- Chen, MH; Walsh, CA (septiembre de 2021). Deficiencia de FLNA. GeneReviews® [Internet]. Universidad de Washington, Seattle. PMID 20301392. NBK1213.