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Síndrome de Neu-Laxova

El síndrome de Neu-Laxova (NLS, también conocido como síndrome de Neu ; síndrome de Neu-Povysilová ; o deficiencia de 3-fosfoglicerato deshidrogenasa , forma neonatal) [1] es un trastorno autosómico recesivo poco común que se caracteriza por una restricción grave del crecimiento intrauterino y múltiples malformaciones congénitas . El síndrome de Neu-Laxova es un trastorno muy grave, que conduce a muerte fetal o muerte poco después del nacimiento. Fue descrito por primera vez por el Dr. Richard Neu en 1971 [2] y la Dra. Renata Laxova en 1972 [3] como un trastorno letal en hermanos con múltiples malformaciones. El síndrome de Neu-Laxova es un trastorno extremadamente raro con menos de 100 casos reportados en la literatura médica.

Síndrome de Neu-Laxova [4]
Bebé nacido muerto con síndrome de Neua-Laxova (mismo caso) [4]

Signos y síntomas

El síndrome de Neu-Laxova se presenta con malformaciones graves que conducen a la muerte prenatal o neonatal. Por lo general, el NLS implica rasgos faciales característicos, disminución de los movimientos fetales y anomalías de la piel. [5] Los fetos o recién nacidos con síndrome de Neu-Laxova tienen características faciales típicas que incluyen proptosis (ojos saltones) con malformaciones de los párpados, malformaciones de la nariz, boca redonda y abierta, micrognatia (mandíbula pequeña) y orejas de implantación baja o malformadas. Pueden estar presentes malformaciones faciales adicionales, como labio leporino o paladar hendido . Las malformaciones de las extremidades son comunes y afectan los dedos ( sindactilia ), manos o pies. Además, a menudo se presentan edemas y deformidades en flexión. Otras características del NLS son restricción grave del crecimiento intrauterino , anomalías de la piel ( ictiosis e hiperqueratosis ) y disminución del movimiento. Las malformaciones del sistema nervioso central son frecuentes y pueden incluir microcefalia , lisencefalia o microgiria , hipoplasia del cerebelo y agenesia del cuerpo calloso . También pueden presentarse otras malformaciones, como defectos del tubo neural . [ cita requerida ]

Genética

El síndrome de Neu-Laxova es un trastorno metabólico heterogéneo causado por mutaciones homocigóticas o heterocigóticas compuestas en uno de tres genes: PHGDH , PSAT1 y PSPH [6] [7] Estos genes están involucrados en la vía de biosíntesis de serina y son esenciales para la proliferación celular . Las mutaciones en los tres genes se habían identificado previamente como la causa de los síndromes de deficiencia de serina. Aunque existe cierta superposición clínica entre el NLS y estos trastornos neurometabólicos, el fenotipo en otros trastornos de deficiencia de serina es más leve.

Diagnóstico

El diagnóstico suele basarse en las características clínicas presentes al nacer. La ecografía en el segundo trimestre puede mostrar anomalías asociadas con el síndrome de Lennox-National Limousin, como polihidramnios , restricción del crecimiento intrauterino , microcefalia , proptosis y disminución de la motilidad fetal. [ cita requerida ]

Tratamiento

La suplementación con serina y glicina ha demostrado beneficios tentativos en aquellos con defectos relacionados con la biosíntesis de serina y formas más leves de NLS. [8]

Pronóstico

El pronóstico es malo; los individuos afectados nacen muertos o mueren poco después del nacimiento. La supervivencia más larga descrita en la literatura es de 134 días. [ cita requerida ] Este síndrome se transmite como un trastorno autosómico recesivo y existe un riesgo de recurrencia del 25% en futuros embarazos.

Referencias

  1. ^ Síndrome de Neu-Laxova
  2. ^ Neu, Richard L.; Kajii, Tadashi; Gardner, Lytt I.; Nagyfy, Stephen F.; King, Saddie (1 de marzo de 1971). "Un síndrome letal de microcefalia con múltiples anomalías congénitas en tres hermanos". Pediatría . 47 (3): 610–612. doi :10.1542/peds.47.3.610. PMID  5547878. S2CID  35328752.
  3. ^ Laxova, Renata; Ohara, PT; Timothy, JAD (marzo de 1972). "Un ejemplo más de una enfermedad autosómica recesiva letal en hermanos". Revista de investigación sobre discapacidad intelectual . 16 (1–2): 139–143. doi :10.1111/j.1365-2788.1972.tb01585.x. PMID  4671862.
  4. ^ ab Aslan H, Gul A, Polat I, Mutaf C, Agar M, Ceylan Y (2002). "Diagnóstico prenatal del síndrome de Neu-Laxova: informe de un caso". BMC Pregnancy and Childbirth . 2 (1): 1. doi : 10.1186/1471-2393-2-1 . PMC 88995 . PMID  11895570. 
  5. ^ Manning, Melanie; Cunniff, Christopher M; Colby, Christopher E; Yasser, Y El-Sayed; Hoyme, H Eugene (marzo de 2004). "Síndrome de Neu-Laxova: diagnóstico prenatal detallado y hallazgos post-mortem y revisión de la literatura". American Journal of Medical Genetics Part A . 125A (3): 240–249. doi :10.1002/ajmg.a.20467. PMID  14994231. S2CID  24790998.
  6. ^ Shaheen, Ranad; Rahbeeni, Zuhair; Alhashem, Amal; Faqeih, Eissa; Zhao, Qi; Xiong, Yong; Almoisheer, Agaadir; Al-Qattan, Sarah M.; Almadani, Halima A.; Al-Onazi, Noufa; Al-Baqawi, Badi S.; Saleh, Mohammad Ali; Alkuraya, Fowzan S. (junio de 2014). "El síndrome de Neu-Laxova, un error innato del metabolismo de la serina, es causado por mutaciones en PHGDH". Revista Estadounidense de Genética Humana . 94 (6): 898–904. doi :10.1016/j.ajhg.2014.04.015. PMC 4121479 . PMID  24836451. 
  7. ^ Acuña-Hidalgo, Rocío; Schanze, D.; Kariminejad, A.; Nordgren, A.; Kariminejad, MH; Conner, P.; Grigelioniene, G.; Nilsson, D.; Nordenskjöld, M.; Wedell, A.; Freyer, C.; Wredenberg, A.; Wieczorek, D.; Gillessen-Kaesbach, G.; Kayserili, H.; Elcioglu, N.; Ghaderi-Sohi, S.; Goodarzi, P.; Setayesh, H.; van de Vorst, M.; Steehouwer, M.; Pfundt, R.; Krabichler, B.; Curry, C.; MacKenzie, MG; Boicot, KM; Gilissen, C.; Janecke, AR; Hoischen, A.; Zenker, M. (septiembre de 2014). "El síndrome de Neu-Laxova es un trastorno metabólico heterogéneo causado por defectos en las enzimas de la vía de biosíntesis de L-serina". American Journal of Human Genetics . 95 (3): 285–293. doi :10.1016/j.ajhg.2014.07.012 . PMC 4157144 . PMID  25152457. 
  8. ^ Hart, Claire E.; Carrera, Valerie; Achouri, Younes; Wiame, Elsa; Sharrard, Marcos; Olpin, Simón E.; Watkinson, Jennifer; Bonham, James R.; Jaeken, Jaak; Matthijs, Gert; Van Schaftingen, Emile (2007). "Deficiencia de fosfoserina aminotransferasa: un nuevo trastorno de la vía de biosíntesis de serina". La Revista Estadounidense de Genética Humana . 80 (5): 931–937. doi :10.1086/517888. ISSN  0002-9297. PMC 1852735 . PMID  17436247. 

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