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Osteodisplasia lipomembranosa poliquística con leucoencefalopatía esclerosante

La enfermedad de Nasu-Hakola, también conocida como osteodisplasia lipomembranosa poliquística con leucoencefalopatía esclerosante , es una enfermedad poco frecuente que se caracteriza por demencia de aparición temprana y quistes óseos multifocales. [1] Es causada por mutaciones autosómicas recesivas con pérdida de función en el gen TREM2 o TYROBP , que se encuentran con mayor frecuencia en las poblaciones finlandesa y japonesa. [2]

Signos y síntomas

En esta enfermedad se reconocen cuatro etapas. La primera (etapa latente) no muestra síntomas ni signos. Esta etapa suele durar hasta los 20 años. A esta le sigue la etapa ósea. Esta se caracteriza por dolores óseos recurrentes que suelen afectar a los huesos largos de las extremidades. A esto le siguen fracturas patológicas de estos huesos. La tercera etapa (neurológica temprana) está marcada por la aparición de síntomas típicos de un síndrome del lóbulo frontal ( euforia , falta de concentración, pérdida de juicio e inhibiciones sociales) con pérdida de memoria. Puede aparecer epilepsia . Esta etapa suele aparecer a finales de los 20 y principios de los 30 años. La etapa final se caracteriza por demencia grave y parálisis. La muerte suele producirse a finales de los 40 o principios de los 50 años. [ cita requerida ]

Genética

Esta afección se ha asociado con mutaciones en el gen de la proteína de unión a la tirosina quinasa TYRO ( TYROBP ) y en el gen del receptor desencadenante expresado en células mieloides 2 ( TREM2 ). TYROBP se encuentra en el brazo largo del cromosoma 19 (19q13.12) y TREM2 se encuentra en el brazo corto del cromosoma 6 (6p21.1). [2]

Fisiopatología

Esto no se entiende bien, pero parece que afecta a la microglia . [ cita requerida ]

Diagnóstico

Este síndrome puede sospecharse por razones clínicas. El diagnóstico se establece mediante la secuenciación de los genes TYROBP y TREM2 . [ cita requerida ]

Diagnóstico diferencial

Investigaciones

Las radiografías muestran la presencia de quistes óseos y osteoporosis . La tomografía computarizada o la resonancia magnética del cerebro muestran pérdida de tejido en los lóbulos frontotemporales del cerebro. La calcificación de los ganglios basales es común. El EEG suele ser normal al principio, pero más tarde se observa enlentecimiento difuso y actividad irritativa. [ cita requerida ]

Tratamiento

No existe un tratamiento específico para esta afección. El tratamiento es sintomático. [ cita requerida ]

Epidemiología

Esta afección se considera rara, con aproximadamente 200 casos descritos en la literatura. La prevalencia poblacional estimada es de 2,0 x 10 −6 en finlandeses. [ cita requerida ]

Historia

Esta condición fue descrita por primera vez en 1973. [3] [4]

Referencias

  1. ^ Kondo T, Takahashi K, Kohara N, Takahashi Y, Hayashi S, Takahashi H, Matsuo H, Yamazaki M, Inoue K, Miyamoto K, Yamamura T (octubre de 2002). "Heterogeneidad de la demencia presenil con quistes óseos (enfermedad de Nasu-Hakola): tres formas genéticas". Neurología . 59 (7): 1105–7. doi :10.1212/wnl.59.7.1105. PMID  12370476. S2CID  36364470.
  2. ^ ab Paloneva J, Autti T, Hakola P, Haltia MJ (diciembre de 2020). "Osteodisplasia lipomembranosa poliquística con leucoencefalopatía esclerosante". En Adam MP, Ardinger HH, Pagon RA, Wallace SE, Bean LJ, Mirzaa G, Amemiya A (eds.). Reseñas genéticas . Seattle (WA): Universidad de Washington, Seattle. PMID  20301376.
  3. ^ Nasu T, Tsukahara Y, Terayama K (agosto de 1973). "Una enfermedad metabólica lipídica -"lipodistrofia membranosa"- un caso de autopsia que demuestra numerosas estructuras de membrana peculiares compuestas de lípidos compuestos en el hueso y la médula ósea y varios tejidos adiposos". Acta Pathologica Japonica . 23 (3): 539–58. doi :10.1111/j.1440-1827.1973.tb01223.x. PMID  4800725. S2CID  9720550.
  4. ^ Hakola HP, Iivanainen M (noviembre de 1973). "Una nueva enfermedad hereditaria con demencia progresiva y osteodisplasia poliquística: análisis neurorradiológico de siete casos". Neurorradiología . 6 (3): 162–8. doi :10.1007/BF00340444. PMID  4764488. S2CID  19306332.