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Síndrome XYYYY

Hombre con síndrome XYYYY

El síndrome XYYYY , también conocido como 49,XYYYY , es un trastorno cromosómico excepcionalmente raro en el que un ser humano masculino tiene tres copias adicionales del cromosoma Y. Solo se han registrado siete casos no mosaico del trastorno en la literatura médica, así como cinco casos mosaico, de los cuales dos tenían más células 48,XYYY que 49,XYYYY. [1] Debido a la extrema rareza del trastorno, se sabe poco sobre él, [2] y el fenotipo parece ser variable. [3]

Fenotipo

El síndrome XYYYY se asocia con anomalías esqueléticas y del desarrollo que también se observan en otras aneuploidías de los cromosomas sexuales . Los hallazgos asociados con el cariotipo incluyen hipertelorismo (ojos muy separados), orejas de implantación baja , sinostosis radiocubital (fusión de los huesos largos del antebrazo) y clinodactilia (dedos meñiques curvados hacia adentro). [2] Se ha observado discapacidad intelectual en todos los casos con edad suficiente para realizar la prueba [3] y está en el rango de leve a moderado. [1] [nota 1] Aunque otros trastornos de polisomía del cromosoma Y se asocian con estatura alta, [5] esto no parece ser cierto en el síndrome XYYYY, con alturas registradas que van desde el percentil 10 al 97. [3] Se cree que el autismo y el trastorno por déficit de atención con hiperactividad están asociados con el síndrome. [1] Los genitales externos son normales, pero la insuficiencia testicular parece desarrollarse durante la infancia y conducir a azoospermia en la edad adulta . [2]

Historia

El síndrome XYYYY no mosaico se registró por primera vez en 1981 en un niño de 14 meses, aunque en 1968 se había registrado un caso de mosaico con células mixtas 49,XYYYY y 45,X0. [6] Este caso fue seguido a la edad de siete años, lo que proporcionó el único seguimiento a largo plazo conocido del trastorno. [3] Solo se han descrito dos adultos con síndrome XYYYY. [1]

Predominio

Se estima que la prevalencia del trastorno es inferior a 1 por cada 1.000.000. [4]

Véase también

Notas

  1. ^ Si bien algunos autores sugieren que la discapacidad intelectual es de moderada a grave, [4] esto no se ha registrado en ninguna descripción del trastorno. [1]

Referencias

  1. ^ abcde Demily C, Poisson A, Peyroux E, Gatellier V, Nicolas A, Rigard C, Schluth-Bolard C, Sanlaville D, Rossi M (2017). "Trastorno del espectro autista asociado con 49,XYYYY: informe de caso y revisión de la literatura". BMC Medical Genetics . 18 (9): 9. doi : 10.1186/s12881-017-0371-1 . PMC  5282903 . PMID  28137251.
  2. ^ abc Linden MG, Bender BG, Robinson A (octubre de 1995). "Tetrasomía y pentasomía de los cromosomas sexuales". Pediatría . 96 (4): 672–682. doi :10.1542/peds.96.4.672. PMID  7567329.
  3. ^ abcd Frey-Mahn G, Behrendt G, Geiger K, Sohn C, Schäfer D, Miny P (12 de diciembre de 2002). "Polisomía cromosómica Y: un caso único de 49,XYYYY en células de líquido amniótico". American Journal of Medical Genetics . 118A (2): 184–186. doi :10.1002/ajmg.a.10051. PMID  12655500. S2CID  37103837.
  4. ^ ab "Síndrome 49,XYYYY". Orphanet . Consultado el 3 de mayo de 2021 .
  5. ^ Bartholdi D, Schinzel A (2009). "Polisomías Y, en hombres". En Lang F (ed.). Enciclopedia de mecanismos moleculares de enfermedades . Berlín: Springer-Verlag. págs. 2265–2266. doi :10.1007/978-3-540-29676-8_1908. ISBN 978-3-540-67136-7.
  6. ^ Sirota L, Zlotogota Y, Shabtai F, Halbrecht I, Elian E (1981). "49, XYYYY. Reporte de un caso". Genética Clínica . 19 (2): 87–93. doi :10.1111/j.1399-0004.1981.tb00676.x. PMID  7471512. S2CID  36727592.