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Displasia de Kniest

La displasia de Kniest es una forma rara de enanismo causada por una mutación en el gen COL2A1 en el cromosoma 12. [1] El gen COL2A1 es responsable de producir colágeno tipo II . La mutación del gen COL2A1 conduce a un crecimiento esquelético anormal y problemas de audición y visión. Lo que distingue a la displasia de Kniest de otras osteocondrodisplasias de tipo II es el nivel de gravedad y la forma de mancuerna de los huesos tubulares largos acortados. [2]

Esta condición fue descrita por primera vez por el Dr. Wilhelm Kniest en 1952, al publicar la historia clínica de una niña de 3 años y medio. El Dr. Kniest notó que su paciente tenía deformidades óseas y movilidad articular restringida. La paciente también tenía baja estatura y más tarde desarrolló ceguera, como resultado de desprendimiento de retina y glaucoma. [3] Tras el análisis del ADN de la paciente en 1992, la secuenciación reveló la eliminación de una secuencia de 28 pares de bases que abarca un sitio de empalme en el exón 12 y una transición de G a A en el exón 50 del gen COL2A1. [4]

Esta afección es muy poco frecuente y se presenta en menos de 1 de cada 1.000.000 de personas. Los hombres y las mujeres tienen las mismas probabilidades de padecerla. [5] Actualmente, no existe cura para la displasia de Kniest. Los nombres alternativos para la displasia de Kniest pueden incluir síndrome de Kniest , síndrome del cartílago del queso suizo , condrodistrofia de Kniest o enanismo metatrófico tipo II.

Signos y síntomas

Debido a que el colágeno desempeña un papel importante en el desarrollo del cuerpo, las personas con displasia de Kniest suelen presentar sus primeros síntomas al nacer. Estos síntomas pueden incluir: [6]

La mayoría de los síntomas son crónicos y empeorarán a medida que la persona envejezca. Es fundamental realizar controles periódicos con médicos generales, traumatólogos, oftalmólogos y/o otorrinolaringólogos. Esto ayudará a detectar si hay algún cambio que pueda ser motivo de preocupación. [7]

Genética

Mecanismo

Los estudios han demostrado que un gen COL2A1 mutado es responsable de todas las condroldisplasias de tipo II, incluida la displasia de Kniest. Se cree que las mutaciones puntuales o la alteración de los sitios de empalme en los dominios COL2A1 darán lugar a la displasia de Kniest. El dominio COL2A1 normalmente se extiende entre el exón 12 y el 24. Las mutaciones que se producen en un sitio donante de empalme dan lugar a la pérdida de función en ese sitio. Esto conduce a la omisión del exón y la eliminación de aminoácidos. La pérdida de estos aminoácidos da lugar a una estructura anormal del procolágeno II. La estructura no es estable como la estructura normal del procolágeno II y normalmente se degrada a un ritmo más rápido. [8]

Diagnóstico

Historial médico/familiar

Un patrón autosómico dominante

La displasia de Kniest es una enfermedad autosómica dominante . [9] Esto significa que la persona solo necesita tener una copia del gen mutado para padecer la enfermedad. Las personas con antecedentes familiares tienen un mayor riesgo de padecer la enfermedad que las personas sin antecedentes familiares. Una mutación aleatoria en el gen puede hacer que una persona sin antecedentes familiares también padezca la enfermedad. [ cita requerida ]

Técnicas de diagnóstico

Para diagnosticar la displasia de Kniest se utilizan una combinación de pruebas médicas. Estas pruebas pueden incluir: [10]

Las imágenes tomadas ayudarán a identificar cualquier anomalía ósea. Dos características clave que se deben buscar en un paciente con displasia de Kniest son la presencia de huesos femorales en forma de mancuerna y hendiduras coronales en las vértebras. Otras características que se deben buscar incluyen: [ cita requerida ]

Pruebas genéticas : se puede tomar una muestra genética para examinar de cerca el ADN del paciente. Encontrar un error en el gen COL2A1 ayudará a identificar la afección como una condroldisplasia tipo II. [ cita requerida ]

Tratamiento

Debido a que la displasia de Kniest puede afectar a varios sistemas corporales, los tratamientos pueden variar entre tratamientos no quirúrgicos y quirúrgicos. Se hará un seguimiento de los pacientes a lo largo del tiempo y se proporcionarán tratamientos en función de las complicaciones que surjan. [11]

Quirúrgico

No quirúrgico

Al igual que las opciones de tratamiento, el pronóstico depende de la gravedad de los síntomas. A pesar de los diversos síntomas y limitaciones, la mayoría de las personas tienen una inteligencia normal y pueden llevar una vida normal. [ cita requerida ]

Investigaciones recientes

Un artículo reciente de 2015 informó sobre una notocorda persistente en un feto a las 23 semanas de gestación. El feto tenía una columna vertebral anormal, huesos largos acortados y un pie zambo izquierdo. Después de realizar pruebas post mortem y ecografías, los investigadores creyeron que el feto sufría de hipocondrogénesis . La hipocondrogénesis se produce cuando el colágeno tipo II se forma de forma anormal debido a una mutación en el gen COL2A1. Normalmente, la notocorda cartilaginosa se desarrolla en las vértebras óseas en un cuerpo humano. El gen COL2A1 da como resultado un colágeno tipo II malformado, que es esencial en la transición del colágeno al hueso. Esta es la primera vez que los investigadores encuentran una notocorda persistente en un cuerpo humano debido a una mutación COL2A1. [12]

Epónimo

Recibe su nombre en honor a Wilhelm Kniest. [13]

Referencias

  1. ^ Hirsch, Larissa. "Displasia de Kniest". Sistema de Salud Infantil Nemours . The Nemours Foundation. Archivado desde el original el 11 de diciembre de 2015. Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  2. ^ Chen, Harold (2012). Chen, Harold (ed.). Atlas de diagnóstico y asesoramiento genético . Nueva York: Springer US. págs. 1259–1263. doi :10.1007/978-1-4614-1037-9. ISBN 978-1-4614-1036-2. Número de identificación del sujeto  42921995.
  3. ^ Spranger, Jürgen; Winterpacht, Andreas; Zabel, Bernhard (3 de marzo de 1997). "Displasia de Kniest: Dr. W. Kniest, su paciente, el defecto molecular". Revista Estadounidense de Genética Médica . 69 (1): 79–84. doi :10.1002/(SICI)1096-8628(19970303)69:1<79::AID-AJMG15>3.0.CO;2-L. PMID  9066888 . Consultado el 18 de enero de 2021 .
  4. ^ Winterpacht, Andreas; Hilbert, Matías; Schwarze, Ulrike; Mundlos, Stefan; Spranger, Jürgen; Zabel, Bernhard (1 de abril de 1993). "Fenotipos de displasia de Kniest y Stickler causados ​​por un defecto del gen del colágeno tipo II (COL2A1)". Genética de la Naturaleza . 3 (4): 323–326. doi :10.1038/ng0493-323. PMID  7981752. S2CID  21982098 . Consultado el 18 de enero de 2021 .
  5. ^ "Displasia de Kniest". Organización Nacional de Enfermedades Raras . Consultado el 20 de noviembre de 2015 .
  6. ^ Hirsch, Larissa. "Displasia de Kniest". Sistema de Salud Infantil Nemours . The Nemours Foundation. Archivado desde el original el 11 de diciembre de 2015. Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  7. ^ John, Dormans (23 de febrero de 2014). «Kniest Dysplasia». Hospital Infantil de Filadelfia . Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  8. ^ McKusick, Victor. "Kniest Dysplasia". omim.org/ . Universidad Johns Hopkins . Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  9. ^ Jenkin, Henry J. (2010). "Anormalidades de manos y pies asociadas con enfermedades genéticas". Hand (Nueva York, NY) . 6 (1). Springer Link: 18–26. doi :10.1007/s11552-010-9302-8. PMC 3041879. PMID  22379434 . 
  10. ^ John, Dormans (23 de febrero de 2014). «Kniest Dysplasia». Hospital Infantil de Filadelfia . Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  11. ^ Pauli, Richard. "Historia natural de la displasia de Kniest" (PDF) . lpaonline.org/ . Little People of America . Consultado el 21 de noviembre de 2015 .
  12. ^ Codsi, Elisabeth et al. “Notocorda persistente en un feto con mutación COL2A1”. Informes de casos en obstetricia y ginecología 2015 (2015): 935204. PMC. Web. 21 de noviembre de 2015.
  13. ^ synd/2170 en ¿Quién le puso nombre?